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Bull Exp Biol Med ; 170(1): 58-63, 2020 Nov.
Artículo en Inglés | MEDLINE | ID: mdl-33237527

RESUMEN

Mutations in pank2 gene encoding pantothenate kinase 2 determine a pantothenate kinase-associated neurodegeneration, a rare disorder characterized by iron deposition in the globus pallidus. To extend our previous work, we performed microinjections of a new pank2-specific morpholino to zebrafish embryos and thoroughly analyzed vasculature development. Vessels development was severely perturbed in the head, trunk, and tail, where blood accumulation was remarkable and associated with dilation of the posterior cardinal vein. This phenotype was specific as confirmed by p53 expression analysis and injection of the same morpholino in pank2-mutant embryos. We can conclude that pank2 gene is involved in vasculature development in zebrafish embryos. The comprehension of the underlining mechanisms could be of relevance for understanding of pantothenate kinase-associated neurodegeneration.


Asunto(s)
Vasos Sanguíneos/metabolismo , Coenzima A/farmacología , Globo Pálido/metabolismo , Neurodegeneración Asociada a Pantotenato Quinasa/prevención & control , Fosfotransferasas (Aceptor de Grupo Alcohol)/genética , Animales , Vasos Sanguíneos/crecimiento & desarrollo , Vasos Sanguíneos/patología , Modelos Animales de Enfermedad , Embrión no Mamífero , Regulación del Desarrollo de la Expresión Génica , Globo Pálido/irrigación sanguínea , Globo Pálido/efectos de los fármacos , Globo Pálido/patología , Cabeza/irrigación sanguínea , Cabeza/crecimiento & desarrollo , Humanos , Morfolinos/administración & dosificación , Morfolinos/genética , Morfolinos/metabolismo , Neurodegeneración Asociada a Pantotenato Quinasa/genética , Neurodegeneración Asociada a Pantotenato Quinasa/metabolismo , Neurodegeneración Asociada a Pantotenato Quinasa/patología , Fosfotransferasas (Aceptor de Grupo Alcohol)/antagonistas & inhibidores , Fosfotransferasas (Aceptor de Grupo Alcohol)/metabolismo , Cola (estructura animal)/irrigación sanguínea , Cola (estructura animal)/crecimiento & desarrollo , Cola (estructura animal)/metabolismo , Torso/irrigación sanguínea , Torso/crecimiento & desarrollo , Proteína p53 Supresora de Tumor/genética , Proteína p53 Supresora de Tumor/metabolismo , Pez Cebra
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