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Nat Commun ; 15(1): 4965, 2024 Jun 11.
Artigo em Inglês | MEDLINE | ID: mdl-38862518

RESUMO

Sickle cell disease is a devastating blood disorder that originates from a single point mutation in the HBB gene coding for hemoglobin. Here, we develop a GMP-compatible TALEN-mediated gene editing process enabling efficient HBB correction via a DNA repair template while minimizing risks associated with HBB inactivation. Comparing viral versus non-viral DNA repair template delivery in hematopoietic stem and progenitor cells in vitro, both strategies achieve comparable HBB correction and result in over 50% expression of normal adult hemoglobin in red blood cells without inducing ß-thalassemic phenotype. In an immunodeficient female mouse model, transplanted cells edited with the non-viral strategy exhibit higher engraftment and gene correction levels compared to those edited with the viral strategy. Transcriptomic analysis reveals that non-viral DNA repair template delivery mitigates P53-mediated toxicity and preserves high levels of long-term hematopoietic stem cells. This work paves the way for TALEN-based autologous gene therapy for sickle cell disease.


Assuntos
Anemia Falciforme , Edição de Genes , Terapia Genética , Células-Tronco Hematopoéticas , Nucleases dos Efetores Semelhantes a Ativadores de Transcrição , Anemia Falciforme/terapia , Anemia Falciforme/genética , Edição de Genes/métodos , Animais , Células-Tronco Hematopoéticas/metabolismo , Humanos , Feminino , Camundongos , Terapia Genética/métodos , Nucleases dos Efetores Semelhantes a Ativadores de Transcrição/metabolismo , Nucleases dos Efetores Semelhantes a Ativadores de Transcrição/genética , Transplante de Células-Tronco Hematopoéticas , Globinas beta/genética , Proteína Supressora de Tumor p53/genética , Proteína Supressora de Tumor p53/metabolismo , Reparo do DNA , Mutação , Talassemia beta/terapia , Talassemia beta/genética , Modelos Animais de Doenças , Técnicas de Transferência de Genes
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