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J Inherit Metab Dis ; 41(5): 865-876, 2018 09.
Artigo em Inglês | MEDLINE | ID: mdl-29460029

RESUMO

X-linked hypophosphatemia (XLH) is the most common monogenic disorder causing hypophosphatemia. This case-note review documents the clinical features and the complications of treatment in 59 adults (19 male, 40 female) with XLH. XLH is associated with a large number of private mutations; 37 different mutations in the PHEX gene were identified in this cohort, 14 of which have not been previously reported. Orthopaedic involvement requiring surgical intervention (osteotomy) was frequent. Joint replacement and decompressive laminectomy were observed in those older than 40 years. Dental disease (63%), nephrocalcinosis (42%), and hearing impairment (14%) were also common. The rarity of the disease and the large number of variants make it difficult to discern specific genotype-phenotype relationships. A new treatment, an anti-FGF23 antibody, that may affect the natural history of the disease is currently being investigated in clinical trials.


Assuntos
Raquitismo Hipofosfatêmico Familiar/genética , Raquitismo Hipofosfatêmico Familiar/terapia , Doenças Genéticas Ligadas ao Cromossomo X , Mutação , Endopeptidase Neutra Reguladora de Fosfato PHEX/genética , Adolescente , Adulto , Idoso , Anticorpos Monoclonais/uso terapêutico , Raquitismo Hipofosfatêmico Familiar/fisiopatologia , Feminino , Fator de Crescimento de Fibroblastos 23 , Fatores de Crescimento de Fibroblastos/antagonistas & inibidores , Fatores de Crescimento de Fibroblastos/imunologia , Estudos de Associação Genética , Perda Auditiva/etiologia , Humanos , Laminectomia , Masculino , Pessoa de Meia-Idade , Nefrocalcinose/etiologia , Osteotomia , Ensaios Clínicos Controlados Aleatórios como Assunto , Doenças Estomatognáticas/etiologia , Adulto Jovem
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