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SHORT syndrome in an adult Brazilian patient.
Gonçalves, Ana Caroline G; Moretti, Patricia N; Cordoba, Mara S; Oliveira, Renata S; Lopes, Fernanda S C; Oliveira, Silviene F; Pic-Taylor, Aline; Castro, Luiz Claudio; Mazzeu, Juliana F.
Afiliação
  • Gonçalves ACG; Programa de Pós-graduação em Ciências da Saúde, Universidade de Brasília, Brasília, Brazil.
  • Moretti PN; Programa de Pós-graduação em Ciências Médicas, Universidade de Brasília, Brasília, Brazil.
  • Cordoba MS; Hospital Universitário, Universidade de Brasília, Brasília, Brazil.
  • Oliveira RS; Hospital Universitário, Universidade de Brasília, Brasília, Brazil.
  • Lopes FSC; Hospital Universitário, Universidade de Brasília, Brasília, Brazil.
  • Oliveira SF; Programa de Pós-graduação em Ciências da Saúde, Universidade de Brasília, Brasília, Brazil.
  • Pic-Taylor A; Departamento de Genética e Morfologia, Instituto de Ciências Biológicas, Universidade de Brasília, Brasília, Brazil.
  • Castro LC; Programa de Pós-graduação em Ciências da Saúde, Universidade de Brasília, Brasília, Brazil.
  • Mazzeu JF; Programa de Pós-graduação em Ciências Médicas, Universidade de Brasília, Brasília, Brazil.
Am J Med Genet A ; 188(5): 1635-1638, 2022 05.
Article em En | MEDLINE | ID: mdl-35080105
We report an individual from Brazil with SHORT syndrome. The term SHORT stands for its common characteristics: short stature (S), hyperextensibility of joints, and/or inguinal hernia (H), ocular depression (O), Rieger anomaly (R), and teething delay (T). In addition to most of the clinical signs previously described in SHORT syndrome, the patient presented here also shows microcephaly and intellectual disability. Diagnosis was confirmed by exome sequencing revealing a novel heterozygous variant c.1456G>A (p.Ala486Thr) at PIK3R1. Human recombinant growth hormone (r-hGH) therapy was administered prior to diagnosis; however, the use of r-hGH may have had a role in anticipating and worsening the glucose metabolic profile in the patient, as previously described. This article contributes to providing a better understanding of the SHORT syndrome genotype and its correlation with the phenotype, by comparing with it other reported cases.
Assuntos
Palavras-chave

Texto completo: 1 Coleções: 01-internacional Base de dados: MEDLINE Assunto principal: Doenças Metabólicas / Nefrocalcinose Tipo de estudo: Diagnostic_studies Limite: Adult / Humans País/Região como assunto: America do sul / Brasil Idioma: En Revista: Am J Med Genet A Assunto da revista: GENETICA MEDICA Ano de publicação: 2022 Tipo de documento: Article País de afiliação: Brasil

Texto completo: 1 Coleções: 01-internacional Base de dados: MEDLINE Assunto principal: Doenças Metabólicas / Nefrocalcinose Tipo de estudo: Diagnostic_studies Limite: Adult / Humans País/Região como assunto: America do sul / Brasil Idioma: En Revista: Am J Med Genet A Assunto da revista: GENETICA MEDICA Ano de publicação: 2022 Tipo de documento: Article País de afiliação: Brasil