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Int J Mol Sci ; 22(22)2021 Nov 17.
Artigo em Inglês | MEDLINE | ID: mdl-34830306

RESUMO

RASGRP2 encodes the calcium and diacylglycerol (DAG)-regulated guanine nucleotide exchange factor I (CalDAG-GEFI) identified as a Rap1-activating molecule. Pathogenic variants previously identified in RASGRP2 allowed the characterization of CalDAG-GEFI deficiency as a non-syndromic, autosomal recessive platelet function disease. We report on the clinical manifestations and laboratory features of a Portuguese family with a likely pathogenic variant in RASGRP2 (c.999G>C leading to a p.Lys333Asn change in the CDC25 catalytic domain of CalDAG-GEFI) and discuss the contribution of this variant to the disease manifestations. Based on the study of this family with one homozygous patient and five heterozygous carriers and on a critical analysis of the literature, we challenge previous knowledge that CalDAG-GEFI deficiency only manifests in homozygous patients. Our data suggest that at least for the RASGRP2 variant reported herein, there is a phenotypic expression, albeit milder, in heterozygous carriers.


Assuntos
Transtornos Plaquetários/sangue , Transtornos Plaquetários/genética , Família , Fatores de Troca do Nucleotídeo Guanina/deficiência , Fatores de Troca do Nucleotídeo Guanina/genética , Heterozigoto , Homozigoto , Adolescente , Adulto , Plaquetas/metabolismo , Domínio Catalítico/genética , Criança , Feminino , Triagem de Portadores Genéticos/métodos , Fatores de Troca do Nucleotídeo Guanina/sangue , Fatores de Troca do Nucleotídeo Guanina/química , Humanos , Masculino , Pessoa de Meia-Idade , Linhagem , Fenótipo , Agregação Plaquetária , Portugal , Adulto Jovem
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