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J Exp Med ; 217(11)2020 11 02.
Artigo em Inglês | MEDLINE | ID: mdl-32865561

RESUMO

The autosomal recessive immunodeficiency, centromeric instability, and facial anomalies (ICF) syndrome is a genetically heterogeneous disorder. Despite the identification of the underlying gene defects, it is unclear how mutations in any of the four known ICF genes cause a primary immunodeficiency. Here we demonstrate that loss of ZBTB24 in B cells from mice and ICF2 patients affects nonhomologous end-joining (NHEJ) during immunoglobulin class-switch recombination and consequently impairs immunoglobulin production and isotype balance. Mechanistically, we found that ZBTB24 associates with poly(ADP-ribose) polymerase 1 (PARP1) and stimulates its auto-poly(ADP-ribosyl)ation. The zinc-finger in ZBTB24 binds PARP1-associated poly(ADP-ribose) chains and mediates the PARP1-dependent recruitment of ZBTB24 to DNA breaks. Moreover, through its association with poly(ADP-ribose) chains, ZBTB24 protects them from degradation by poly(ADP-ribose) glycohydrolase (PARG). This facilitates the poly(ADP-ribose)-dependent assembly of the LIG4/XRCC4 complex at DNA breaks, thereby promoting error-free NHEJ. Thus, we uncover ZBTB24 as a regulator of PARP1-dependent NHEJ and class-switch recombination, providing a molecular basis for the immunodeficiency in ICF2 syndrome.


Assuntos
Reparo do DNA por Junção de Extremidades/genética , Face/anormalidades , Switching de Imunoglobulina/genética , Mutação , Doenças da Imunodeficiência Primária/genética , Proteínas Repressoras/genética , Fatores de Transcrição/genética , Animais , Linfócitos B/imunologia , Quebras de DNA , Face/patologia , Células HEK293 , Humanos , Região de Troca de Imunoglobulinas , Camundongos , Poli(ADP-Ribose) Polimerase-1/metabolismo , Doenças da Imunodeficiência Primária/sangue , Doenças da Imunodeficiência Primária/patologia , Proteínas Repressoras/metabolismo , Fatores de Transcrição/metabolismo , Transfecção
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