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1.
Clin Genet ; 91(6): 913-917, 2017 Jun.
Artigo em Inglês | MEDLINE | ID: mdl-27891590

RESUMO

Recently, bi-allelic mutations in cytosolic isoleucyl-tRNA synthetase (IARS) have been described in three individuals with growth delay, hepatic dysfunction, and neurodevelopmental disabilities. Here we report an additional subject with this condition identified by whole-exome sequencing. Our findings support the association between this disorder and neonatal cholestasis with distinct liver pathology. Furthermore, we provide functional data on two novel missense substitutions and expand the phenotype to include mild developmental delay, skin hyper-elasticity, and hypervitaminosis D.


Assuntos
Colestase/genética , Deficiências do Desenvolvimento/genética , Retardo do Crescimento Fetal/genética , Isoleucina-tRNA Ligase/genética , Alelos , Sequência de Aminoácidos/genética , Colestase/patologia , Deficiências do Desenvolvimento/patologia , Retardo do Crescimento Fetal/patologia , Predisposição Genética para Doença , Homozigoto , Humanos , Lactente , Recém-Nascido , Fígado/patologia , Masculino , Mutação , Linhagem , Sequenciamento do Exoma
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