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Nat Commun ; 11(1): 934, 2020 02 18.
Artigo em Inglês | MEDLINE | ID: mdl-32071315

RESUMO

α-Synucleinopathies are characterized by autonomic dysfunction and motor impairments. In the pure autonomic failure (PAF), α-synuclein (α-Syn) pathology is confined within the autonomic nervous system with no motor features, but mouse models recapitulating PAF without motor dysfunction are lacking. Here, we show that in TgM83+/- mice, inoculation of α-Syn preformed fibrils (PFFs) into the stellate and celiac ganglia induces spreading of α-Syn pathology only through the autonomic pathway to both the central nervous system (CNS) and the autonomic innervation of peripheral organs bidirectionally. In parallel, the mice develop autonomic dysfunction, featured by orthostatic hypotension, constipation, hypohidrosis and hyposmia, without motor dysfunction. Thus, we have generated a mouse model of pure autonomic dysfunction caused by α-Syn pathology. This model may help define the mechanistic link between transmission of pathological α-Syn and the cardinal features of autonomic dysfunction in α-synucleinopathy.


Assuntos
Gânglios Autônomos/fisiopatologia , Insuficiência Autonômica Pura/patologia , Sinucleinopatias/patologia , alfa-Sinucleína/metabolismo , Animais , Técnicas de Observação do Comportamento , Modelos Animais de Doenças , Gânglios Autônomos/patologia , Humanos , Masculino , Camundongos , Camundongos Transgênicos , Mutação , Agregados Proteicos , Insuficiência Autonômica Pura/genética , Insuficiência Autonômica Pura/fisiopatologia , Sinucleinopatias/genética , Sinucleinopatias/fisiopatologia , alfa-Sinucleína/administração & dosagem , alfa-Sinucleína/genética
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