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Neuromuscul Disord ; 32(10): 842-844, 2022 10.
Artigo em Inglês | MEDLINE | ID: mdl-36210261

RESUMO

PURA syndrome is caused by heterozygous de novo pathogenic variants in PURA. It is characterized by moderate to severe neurodevelopmental disability with a wide clinical spectrum and an evolving phenotype. We present two individuals with genetically confirmed PURA syndrome who had severe neonatal signs and symptoms and a novel phenotype suggestive of neuromuscular junction pathology. We demonstrate that PURA syndrome shares features consistent with a congenital myasthenic syndrome; we thus recommend electrodiagnostic study in neonates and infants with PURA syndrome, and consideration of salbutamol as a therapeutic option.


Assuntos
Epilepsia , Deficiência Intelectual , Síndromes Miastênicas Congênitas , Humanos , Deficiência Intelectual/genética , Síndromes Miastênicas Congênitas/diagnóstico , Síndromes Miastênicas Congênitas/genética , Junção Neuromuscular , Fenótipo , Proteínas de Ligação a DNA/genética , Fatores de Transcrição/genética
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