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Front Immunol ; 12: 677572, 2021.
Artigo em Inglês | MEDLINE | ID: mdl-33912197

RESUMO

Lipopolysaccharide-responsive beige-like anchor (LRBA) deficiency is a subtype of common variable immune deficiency (CVID). Numerous case reports and cohort studies have described a broad spectrum of clinical manifestations and variable disease phenotypes, including immune dysregulation, enteropathy, and recurrent infections. Although LRBA deficiency is an autosomal recessive primary immunodeficiency resulting in a phenotype similar to CVID, it is a monogenic disease and separate from CVID. Recently, in a report of monogenic primary immunodeficiency disorder associated with CVID and autoimmunity, the most common mutated gene was LRBA. We report the case of a girl who presented with fulminant type 1 diabetes at age 7 months. She later experienced recurrent bacterial infections with neutropenia and idiopathic thrombocytopenic purpura. Clinical genome sequencing revealed compound heterozygosity of the LRBA gene, which bore two novel mutations. A genetic basis should be considered in the differential diagnosis for very young patients with fulminant autoimmunity, and the diagnostic work-up should include evaluation of markers of immunodeficiency.


Assuntos
Proteínas Adaptadoras de Transdução de Sinal/deficiência , Proteínas Adaptadoras de Transdução de Sinal/genética , Imunodeficiência de Variável Comum/diagnóstico , Diabetes Mellitus Tipo 1/diagnóstico , Diabetes Mellitus Tipo 1/genética , Deleção de Genes , Heterozigoto , Doenças da Imunodeficiência Primária/diagnóstico , Autoimunidade , Imunodeficiência de Variável Comum/genética , Diabetes Mellitus Tipo 1/imunologia , Diagnóstico Diferencial , Feminino , Sequenciamento de Nucleotídeos em Larga Escala/métodos , Humanos , Lactente , Linhagem , Fenótipo , Doenças da Imunodeficiência Primária/genética
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