RESUMO
BACKGROUND: B-cell acute lymphoblastic leukemia (B-ALL) is the most common childhood malignancy. Medullary and extramedullary disease relapse is a well-known occurrence in B-ALL pediatric patients treated with standard chemo-immunotherapy and, more recently, with chimeric antigen receptor (CAR)-T cell therapy. 18F-Fluorodeoxyglucose positron emission tomography/computed tomography (18F-FDG PET/CT) emerges as a sensitive imaging tool for detecting disease relapse at extra-medullary sites, with only limited literature evidence in the CAR-T therapy setting. CASE REPORT: In a 12-year-old female treated with CAR-T therapy for B-ALL relapse, 18F-FDG PET/CT scan performed for surveillance, after disease remission, detected a solitary and clinically occult relapse in the breast parenchyma that was histologically confirmed. CONCLUSION: At our knowledge, this is the first report about a pediatric B-ALL patient with a solitary and occult breast relapse after CAR-T therapy, early discovered by 18F-FDG PET/CT during disease monitoring.
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Fluordesoxiglucose F18 , Imunoterapia Adotiva , Tomografia por Emissão de Pósitrons combinada à Tomografia Computadorizada , Leucemia-Linfoma Linfoblástico de Células Precursoras B , Humanos , Feminino , Criança , Tomografia por Emissão de Pósitrons combinada à Tomografia Computadorizada/métodos , Imunoterapia Adotiva/efeitos adversos , Imunoterapia Adotiva/métodos , Leucemia-Linfoma Linfoblástico de Células Precursoras B/terapia , Leucemia-Linfoma Linfoblástico de Células Precursoras B/diagnóstico por imagem , Recidiva Local de Neoplasia/diagnóstico por imagem , Recidiva Local de Neoplasia/patologia , Neoplasias da Mama/diagnóstico por imagem , Neoplasias da Mama/terapia , Neoplasias da Mama/patologia , Compostos RadiofarmacêuticosRESUMO
18 F-fluorodeoxyglucose-positron emission tomography/computed tomography (PET/CT) imaging is currently not used in standard diagnostics for B-cell precursor lymphoblastic lymphoma (BCP-LBL), and it is unknown whether PET/CT imaging would lead to agreement between detection of lesions with the gold standard imaging methods. Therefore, we performed a retrospective cohort study in which we included 32 pediatric BCP-LBL patients and determined localizations by reviewing local imaging reports. There was a disagreement between protocol-based imaging and PET/CT in 59% of the patients, and the discrepancies mostly comprise of additional lesions detected with PET/CT, typically in lymph node and bone or the absence of bone marrow involvement with PET/CT. If PET/CT was leading in determining definite stage of disease, this would lead to a different stage and therapy branch in 31% and 28% of the patients, respectively.
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Fluordesoxiglucose F18 , Leucemia-Linfoma Linfoblástico de Células Precursoras B , Humanos , Criança , Tomografia por Emissão de Pósitrons combinada à Tomografia Computadorizada , Leucemia-Linfoma Linfoblástico de Células Precursoras B/diagnóstico por imagem , Estudos Retrospectivos , Diagnóstico por ImagemRESUMO
BACKGROUND: Chimeric antigen receptor (CAR) T cell therapy is an effective salvage therapy for pediatric relapsed B-cell acute lymphoblastic leukemia (B-ALL), yet is challenged by high rates of post-CAR relapse. Literature describing specific relapse patterns and extramedullary (EM) sites of involvement in the post-CAR setting remains limited, and a clinical standard for post-CAR disease surveillance has yet to be established. We highlight the importance of integrating peripheral blood minimal residual disease (MRD) testing and radiologic imaging into surveillance strategies, to effectively characterize and capture post-CAR relapse. MAIN BODY: Here, we describe the case of a child with multiply relapsed B-ALL who relapsed in the post-CAR setting with gross non-contiguous medullary and EM disease. Interestingly, her relapse was identified first from peripheral blood flow cytometry MRD surveillance, in context of a negative bone marrow aspirate (MRD <0.01%). Positron emission tomography with 18F-fluorodeoxyglucose revealed diffuse leukemia with innumerable bone and lymph node lesions, interestingly sparing her sacrum, the site of her bone marrow aspirate sampling. CONCLUSIONS: We highlight this case as both peripheral blood MRD and 18F-fluorodeoxyglucose positron emission tomography imaging were more sensitive than standard bone marrow aspirate testing in detecting this patient's post-CAR relapse. Clinical/Biologic Insight: In the multiply relapsed B-ALL setting, where relapse patterns may include patchy medullary and/or EM disease, peripheral blood MRD and/or whole body imaging, may carry increased sensitivity at detecting relapse in patient subsets, as compared with standard bone marrow sampling.
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Linfoma de Burkitt , Leucemia , Leucemia-Linfoma Linfoblástico de Células Precursoras B , Humanos , Criança , Feminino , Fluordesoxiglucose F18 , Medula Óssea/diagnóstico por imagem , Neoplasia Residual , Tomografia por Emissão de Pósitrons , Leucemia-Linfoma Linfoblástico de Células Precursoras B/diagnóstico por imagem , Leucemia-Linfoma Linfoblástico de Células Precursoras B/terapiaRESUMO
ABSTRACT: Extensive extramedullary involvement as presentation is uncommon in pediatric B-cell acute lymphoblastic leukemia. A 7-year-old boy was diagnosed with painless parotid gland enlargement. He had pancytopenia and significantly raised serum lactate dehydrogenase. Fine-needle aspiration cytology from the parotid was suggestive of lymphoid malignancy. Flow cytometry and bone marrow biopsy suggested B-cell acute lymphoblastic leukemia. 18 F-FDG PET/CT revealed extensive bone marrow disease and the involvement of the spleen, pancreas, kidneys, and the parotid, submandibular, and lacrimal glands. He had negligible physiological brain uptake.
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Tomografia por Emissão de Pósitrons combinada à Tomografia Computadorizada , Leucemia-Linfoma Linfoblástico de Células Precursoras B , Masculino , Humanos , Criança , Medula Óssea/diagnóstico por imagem , Medula Óssea/patologia , Tomografia por Emissão de Pósitrons , Leucemia-Linfoma Linfoblástico de Células Precursoras B/diagnóstico por imagem , Biópsia por Agulha FinaAssuntos
Neoplasias Orbitárias , Leucemia-Linfoma Linfoblástico de Células Precursoras B , Pré-Escolar , Feminino , Humanos , Neoplasias Orbitárias/diagnóstico por imagem , Neoplasias Orbitárias/metabolismo , Neoplasias Orbitárias/patologia , Leucemia-Linfoma Linfoblástico de Células Precursoras B/diagnóstico por imagem , Leucemia-Linfoma Linfoblástico de Células Precursoras B/metabolismo , Leucemia-Linfoma Linfoblástico de Células Precursoras B/patologiaAssuntos
Neoplasias da Medula Óssea , Subunidade alfa 2 de Fator de Ligação ao Core , Proteínas de Fusão Oncogênica , Ossos Pélvicos , Tomografia por Emissão de Pósitrons , Leucemia-Linfoma Linfoblástico de Células Precursoras B , Neoplasias da Medula Óssea/diagnóstico por imagem , Neoplasias da Medula Óssea/genética , Neoplasias da Medula Óssea/metabolismo , Neoplasias da Medula Óssea/terapia , Criança , Subunidade alfa 2 de Fator de Ligação ao Core/genética , Subunidade alfa 2 de Fator de Ligação ao Core/metabolismo , Feminino , Humanos , Proteínas de Fusão Oncogênica/genética , Proteínas de Fusão Oncogênica/metabolismo , Ossos Pélvicos/diagnóstico por imagem , Ossos Pélvicos/metabolismo , Leucemia-Linfoma Linfoblástico de Células Precursoras B/diagnóstico por imagem , Leucemia-Linfoma Linfoblástico de Células Precursoras B/genética , Leucemia-Linfoma Linfoblástico de Células Precursoras B/metabolismo , Leucemia-Linfoma Linfoblástico de Células Precursoras B/terapiaRESUMO
Chimeric antigen receptor T cells (CAR-T) are an effective and potentially durable treatment for refractory and multiply relapsed B-cell acute lymphoblastic leukemia. Neurotoxicity is frequent after CAR-T cell therapy. Mechanisms driving neurotoxicity are incompletely understood, and symptoms can range from transient and mild to severe and life-threatening. Providers have exercised caution in providing CAR-T to patients with neurological comorbidities or extramedullary disease. Here, we report three patients with prior significant neurologic morbidity who safely tolerated CAR-T cell infusion after bridging therapy with conventional chemotherapy.
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Imunoterapia Adotiva/efeitos adversos , Doenças do Sistema Nervoso , Leucemia-Linfoma Linfoblástico de Células Precursoras B , Adolescente , Criança , Pré-Escolar , Comorbidade , Humanos , Masculino , Doenças do Sistema Nervoso/diagnóstico por imagem , Doenças do Sistema Nervoso/etiologia , Leucemia-Linfoma Linfoblástico de Células Precursoras B/diagnóstico por imagem , Leucemia-Linfoma Linfoblástico de Células Precursoras B/terapiaAssuntos
Infiltração Leucêmica/diagnóstico por imagem , Nervo Óptico/patologia , Leucemia-Linfoma Linfoblástico de Células Precursoras B/diagnóstico por imagem , Recuperação de Função Fisiológica , Transtornos da Visão/diagnóstico , Idoso , Humanos , Infiltração Leucêmica/fisiopatologia , Infiltração Leucêmica/radioterapia , Imageamento por Ressonância Magnética , Masculino , Recidiva Local de Neoplasia , Papiledema/fisiopatologia , Leucemia-Linfoma Linfoblástico de Células Precursoras B/fisiopatologia , Leucemia-Linfoma Linfoblástico de Células Precursoras B/radioterapia , Distúrbios Pupilares/fisiopatologia , Transtornos da Visão/fisiopatologiaRESUMO
Broken catheter embolism is a rare but often fatal complication of implantable venous access devices. Prompt removal is key to avoiding an adverse outcome.
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Remoção de Dispositivo , Embolização Terapêutica/efeitos adversos , Falha de Equipamento , Migração de Corpo Estranho , Leucemia-Linfoma Linfoblástico de Células Precursoras B , Tomografia Computadorizada por Raios X , Criança , Migração de Corpo Estranho/diagnóstico por imagem , Migração de Corpo Estranho/terapia , Humanos , Masculino , Leucemia-Linfoma Linfoblástico de Células Precursoras B/diagnóstico por imagem , Leucemia-Linfoma Linfoblástico de Células Precursoras B/terapia , Artéria PulmonarRESUMO
A 4-year-old boy with history of hemophilia B presented with increasingly enlarged scalp masses. Although they were initially thought as hematomas, unresponsiveness to the therapy lead to suspicion of malignancy, which prompted FDG PET/CT. The FDG PET/CT images demonstrated increased FDG uptake in the scalp masses and cervical lymph nodes. The pathology from the left scalp mass and the left cervical lymph nodes revealed precursor B-cell lymphoblastic lymphoma.
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Hemofilia B/complicações , Tomografia por Emissão de Pósitrons combinada à Tomografia Computadorizada , Leucemia-Linfoma Linfoblástico de Células Precursoras B/diagnóstico por imagem , Pré-Escolar , Fluordesoxiglucose F18 , Humanos , Masculino , Leucemia-Linfoma Linfoblástico de Células Precursoras B/complicações , Compostos RadiofarmacêuticosAssuntos
Insuficiência Cardíaca , Neoplasias Cardíacas , Imageamento por Ressonância Magnética , Transplante de Células-Tronco de Sangue Periférico , Leucemia-Linfoma Linfoblástico de Células Precursoras B , Evolução Fatal , Feminino , Insuficiência Cardíaca/diagnóstico por imagem , Insuficiência Cardíaca/etiologia , Neoplasias Cardíacas/diagnóstico por imagem , Neoplasias Cardíacas/terapia , Humanos , Pessoa de Meia-Idade , Leucemia-Linfoma Linfoblástico de Células Precursoras B/diagnóstico por imagem , Leucemia-Linfoma Linfoblástico de Células Precursoras B/terapiaRESUMO
Acute lymphoblastic lymphoma is a malignant hematologic disease in childhood but rarely initially involves epidural compartment in adults. A 20-year-old male presented with progressive osphyalgia with constipation. Contrasted magnetic resonance imaging showed multiple vertebrae of hypointense T1 signals and an intraspinal epidural lesion. Subtotal resection was achieved. Histopathology suggested malignant B-cell lymphoma with Ki-67 of 90% and positivity of leukocyte common antigen. A bone marrow biopsy was unequivocally diagnostic of B-cell acute lymphoblastic lymphoma followed by chemotherapy (methotrexate) and partial recovery was observed. The marrow biopsy was necessary if without hypercalcemia and abnormal peripheral blood examination.
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Leucemia-Linfoma Linfoblástico de Células Precursoras B/cirurgia , Neoplasias da Coluna Vertebral/cirurgia , Coluna Vertebral/cirurgia , Antimetabólitos Antineoplásicos/uso terapêutico , Terapia Combinada , Humanos , Imageamento por Ressonância Magnética , Masculino , Metotrexato/uso terapêutico , Leucemia-Linfoma Linfoblástico de Células Precursoras B/diagnóstico por imagem , Leucemia-Linfoma Linfoblástico de Células Precursoras B/tratamento farmacológico , Neoplasias da Coluna Vertebral/diagnóstico por imagem , Neoplasias da Coluna Vertebral/tratamento farmacológico , Coluna Vertebral/diagnóstico por imagem , Adulto JovemAssuntos
Corticosteroides/administração & dosagem , Anticorpos Monoclonais Humanizados/administração & dosagem , Transtornos da Coagulação Sanguínea , Imunoterapia Adotiva/efeitos adversos , Síndromes Neurotóxicas , Leucemia-Linfoma Linfoblástico de Células Precursoras B , Transtornos da Coagulação Sanguínea/diagnóstico por imagem , Transtornos da Coagulação Sanguínea/tratamento farmacológico , Transtornos da Coagulação Sanguínea/etiologia , Criança , Humanos , Masculino , Síndromes Neurotóxicas/diagnóstico por imagem , Síndromes Neurotóxicas/tratamento farmacológico , Síndromes Neurotóxicas/etiologia , Leucemia-Linfoma Linfoblástico de Células Precursoras B/diagnóstico por imagem , Leucemia-Linfoma Linfoblástico de Células Precursoras B/terapiaAssuntos
Subunidade alfa 2 de Fator de Ligação ao Core/genética , Amplificação de Genes , Proteínas de Neoplasias/genética , Leucemia-Linfoma Linfoblástico de Células Precursoras B , Neoplasias da Base do Crânio , Adulto , Humanos , Masculino , Leucemia-Linfoma Linfoblástico de Células Precursoras B/diagnóstico por imagem , Leucemia-Linfoma Linfoblástico de Células Precursoras B/genética , Neoplasias da Base do Crânio/diagnóstico por imagem , Neoplasias da Base do Crânio/genéticaRESUMO
A 4-year old girl presenting gait difficulty was referred for spine X-ray and Magnetic Resonance Imaging (MRI). MRI showed several diffuse hypointense signals in sacral and lumbar vertebrae. In order to exclude a possible lymphoproliferative disease a 18-fluorodeoxyglucose positron emission tomography/computed tomography (18F-FDG-PET/CT) was requested. The PET/CT scan confirmed the MRI findings and demonstrated additional findings in the sternum. Therefore, a bone marrow biopsy was performed and a diagnosis of acute lymphoblastic leukaemia - early B type was made.
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Neoplasias Ósseas/diagnóstico por imagem , Leucemia-Linfoma Linfoblástico de Células Precursoras B/diagnóstico por imagem , Pré-Escolar , Feminino , Fluordesoxiglucose F18 , Humanos , Imageamento por Ressonância Magnética , Imagem Multimodal , Tomografia por Emissão de Pósitrons combinada à Tomografia Computadorizada , Compostos RadiofarmacêuticosRESUMO
An 11-year-old girl was admitted for further investigation as to the cause of her bilateral papilloedema and periorbital swelling. She had a 2-week history of headache and unilateral eyelid swelling, and a 2-day history of right-sided groin swelling. CT and MRI scans revealed soft tissue adjacent to the lateral orbital walls within the extraconal lateral aspects of both orbits, more on the right than the left. The scans also revealed extensive lymphadenopathy above and below the diaphragm. The patient underwent bone marrow studies and biopsy of the lymph node in her groin. The results revealed normal bone marrow with no evidence of malignancy. The lymph node histology confirmed malignant lymphoma in keeping with B cell lymphoblastic lymphoma. The patient was started on the UKALL 2011 chemotherapy trial.
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Protocolos de Quimioterapia Combinada Antineoplásica/administração & dosagem , Neoplasias Oculares/diagnóstico por imagem , Neoplasias Oculares/tratamento farmacológico , Leucemia-Linfoma Linfoblástico de Células Precursoras B/diagnóstico por imagem , Leucemia-Linfoma Linfoblástico de Células Precursoras B/tratamento farmacológico , Protocolos de Quimioterapia Combinada Antineoplásica/uso terapêutico , Criança , Neoplasias Oculares/patologia , Feminino , Humanos , Linfonodos/patologia , Imageamento por Ressonância Magnética/métodos , Leucemia-Linfoma Linfoblástico de Células Precursoras B/patologia , Tomografia Computadorizada por Raios X/métodos , Resultado do TratamentoAssuntos
Medula Óssea/diagnóstico por imagem , Vértebras Lombares/diagnóstico por imagem , Fraturas por Osteoporose/etiologia , Leucemia-Linfoma Linfoblástico de Células Precursoras B/diagnóstico por imagem , Sacro/diagnóstico por imagem , Fraturas da Coluna Vertebral/etiologia , Adulto , Protocolos de Quimioterapia Combinada Antineoplásica/uso terapêutico , Medula Óssea/patologia , Exame de Medula Óssea , Fluordesoxiglucose F18 , Humanos , Dor Lombar/etiologia , Dor Lombar/prevenção & controle , Vértebras Lombares/lesões , Vértebras Lombares/cirurgia , Imageamento por Ressonância Magnética , Masculino , Imagem Multimodal , Fraturas por Osteoporose/fisiopatologia , Fraturas por Osteoporose/cirurgia , Tomografia por Emissão de Pósitrons , Leucemia-Linfoma Linfoblástico de Células Precursoras B/tratamento farmacológico , Leucemia-Linfoma Linfoblástico de Células Precursoras B/patologia , Leucemia-Linfoma Linfoblástico de Células Precursoras B/fisiopatologia , Compostos Radiofarmacêuticos , Indução de Remissão , Sacro/lesões , Sacro/patologia , Fraturas da Coluna Vertebral/fisiopatologia , Fraturas da Coluna Vertebral/cirurgia , Fusão Vertebral , Imagem Corporal TotalRESUMO
Lymphomas showing both MYC/8q24 rearrangement and IGH@BCL2/t(14;18)(q32;q21), also referred to as "double-hit" or "dual-hit" lymphomas (DHL) are rare B-cell malignancies with a germinal center B-cell immunophenotype and heterogeneous cytologic and histologic features. Such lymphomas may arise de novo or through transformation of follicular lymphomas and are classified either as "B-cell lymphoma, unclassifiable, with features intermediate between diffuse large B-cell lymphoma (DLBCL) and Burkitt lymphoma (BL)" (most commonly), DLBCL, or, rarely, as B-lymphoblastic lymphoma. We report a case of B-lymphobastic lymphoma arising through transformation of follicular lymphoma diagnosed on peritoneal fluid cytology, flow cytometry, and cytogenetic studies in a 53-year-old man who presented with abdominal pain, shortness of breath, night sweats, extensive lymphadenopathy, pleural effusion, and ascites. Cytologic examination of the ascitic fluid showed two distinct populations of neoplastic lymphoid cells, a predominant population of larger cells with fine powdery ("blastic") chromatin, visible to prominent nucleoli and occasional small cytoplasmic vacuoles and a less numerous population of smaller cells with centrocytic morphology. Flow cytometry also showed two distinct monotypic B-cell populations, both expressing CD10, and TdT-positivity was demonstrated immunohistochemically. Fluorescence in situ hybridization (FISH) demonstrated both MYC rearrangement and IGH/BCL2 gene fusion and cytogenetic analysis showed a complex karyotype including both t(14;18)(q32;q21) and t(8;22)(q24.1;q11.2). Since DHL pursue an aggressive clinical course, respond poorly to therapy, and have a poor outcome, it is important to suspect the diagnosis when encountering neoplastic lymphoid cells that are difficult to classify in effusion cytology specimens and to order the appropriate immunophenotyping and cytogenetic studies.
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Linfoma Folicular/diagnóstico por imagem , Derrame Pleural Maligno/diagnóstico por imagem , Leucemia-Linfoma Linfoblástico de Células Precursoras B/diagnóstico por imagem , Antígenos CD/metabolismo , Líquido Ascítico/patologia , Humanos , Linfoma Folicular/metabolismo , Linfoma Folicular/patologia , Masculino , Pessoa de Meia-Idade , Derrame Pleural Maligno/metabolismo , Derrame Pleural Maligno/patologia , Leucemia-Linfoma Linfoblástico de Células Precursoras B/metabolismo , Leucemia-Linfoma Linfoblástico de Células Precursoras B/patologia , RadiografiaRESUMO
Hypothalamic obesity syndrome can affect brain tumor patients following surgical intervention and irradiation. This syndrome is rare at diagnosis in childhood cancer, but has been reported with relapse of acute lymphoblastic leukemia. Here we present a case of hypothalamic obesity syndrome as the primary presentation of a toddler found to have CNS+ B-cell lymphoblastic lymphoma. Cytogenetic studies on diagnostic cerebrospinal fluid revealed MLL gene rearrangement (11q23). Hyperphagia and obesity dramatically improved following induction and consolidation chemotherapy. We describe a novel presentation of hypothalamic obesity syndrome in CNS B-cell lymphoblastic lymphoma, responsive to chemotherapy.