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Nucleic Acid Ther ; 24(2): 114-26, 2014 Apr.
Artigo em Inglês | MEDLINE | ID: mdl-24494586

RESUMO

Activated and regulatory T cells express the negative co-stimulatory molecule cytotoxic T-lymphocyte-associated antigen-4 (CTLA-4) that binds B7 on antigen-presenting cells to mediate cellular responses. Single nucleotide polymorphisms in the CTLA-4 gene have been found to affect alternative splicing and are linked to autoimmune disease susceptibility or resistance. Increased expression of a soluble splice form (sCTLA-4), lacking the transmembrane domain encoded by exon 3, has been shown to accelerate autoimmune pathology. In contrast, an exon 2-deficient form lacking the B7 ligand binding domain (liCTLA-4), expressed by diabetes resistant mouse strains has been shown to be protective when expressed as a transgene in diabetes susceptible non-obese diabetic (NOD) mice. We sought to employ an antisense-targeted splice-switching approach to independently produce these CTLA-4 splice forms in NOD mouse T cells and observe their relative impact on spontaneous autoimmune diabetes susceptibility. In vitro antisense targeting of the splice acceptor site for exon 2 produced liCTLA-4 while targeting exon 3 produced the sCTLA-4 form in NOD T cells. The liCTLA-4 expressing T cells exhibited reduced activation, proliferation and increased adhesion to intercellular adhesion molecule-1 (ICAM-1) similar to treatment with agonist α-CTLA-4. Mice treated to produce liCTLA-4 at the time of elevated blood glucose levels exhibited a significant reduction in the incidence of insulitis and diabetes, whereas a marked increase in the incidence of both was observed in animals treated to produce sCTLA-4. These findings provide further support that alternative splice forms of CTLA-4 affects diabetes susceptibility in NOD mice and demonstrates the therapeutic utility of antisense mediated splice-switching for modulating immune responses.


Assuntos
Autoimunidade/genética , Antígeno CTLA-4/genética , Diabetes Mellitus Tipo 1/genética , Suscetibilidade a Doenças/imunologia , Oligonucleotídeos Antissenso/genética , Abatacepte , Processamento Alternativo , Sequência de Aminoácidos , Animais , Sequência de Bases , Antígeno CTLA-4/antagonistas & inibidores , Antígeno CTLA-4/imunologia , Adesão Celular , Proliferação de Células , Diabetes Mellitus Tipo 1/imunologia , Diabetes Mellitus Tipo 1/patologia , Éxons , Regulação da Expressão Gênica , Imunoconjugados/farmacologia , Molécula 1 de Adesão Intercelular/genética , Molécula 1 de Adesão Intercelular/imunologia , Ativação Linfocitária , Camundongos , Camundongos Endogâmicos NOD , Dados de Sequência Molecular , Oligonucleotídeos Antissenso/imunologia , Isoformas de Proteínas/antagonistas & inibidores , Isoformas de Proteínas/genética , Isoformas de Proteínas/imunologia , Índice de Gravidade de Doença , Linfócitos T Reguladores/efeitos dos fármacos , Linfócitos T Reguladores/imunologia , Linfócitos T Reguladores/patologia
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