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Stem Cell Res ; 27: 74-77, 2018 03.
Artigo em Inglês | MEDLINE | ID: mdl-29334628

RESUMO

Joubert Syndrome (JS) is a rare autosomal recessive or X-linked condition characterized by a peculiar cerebellar malformation, known as the molar tooth sign (MTS), associated with other neurological phenotypes and multiorgan involvement. JS is a ciliopathy, a spectrum of disorders whose causative genes encode proteins involved in the primary cilium apparatus. In order to elucidate ciliopathy-associated molecular mechanisms, human induced pluripotent stem cells (hiPSCs) were derived from a patient affected by JS carrying a homozygous missense mutation in the AHI1 gene (p.H896R) that encodes a protein named Jouberin.


Assuntos
Anormalidades Múltiplas/genética , Anormalidades Múltiplas/metabolismo , Cerebelo/anormalidades , Anormalidades do Olho/genética , Anormalidades do Olho/metabolismo , Fibroblastos/metabolismo , Células-Tronco Pluripotentes Induzidas/metabolismo , Doenças Renais Císticas/genética , Doenças Renais Císticas/metabolismo , Mutação/genética , Retina/anormalidades , Proteínas Adaptadoras de Transdução de Sinal/genética , Proteínas Adaptadoras de Transporte Vesicular , Células Cultivadas , Cerebelo/metabolismo , Fibroblastos/patologia , Homozigoto , Humanos , Cariótipo , Mutação de Sentido Incorreto/genética , Retina/metabolismo
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