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1.
Am J Med Genet A ; 182(5): 1230-1235, 2020 05.
Artigo em Inglês | MEDLINE | ID: mdl-32022420

RESUMO

We describe a patient with palatal abnormalities-cleft palate and bifid uvula; distinctive facial features-long and triangular face, large ears and nose, thin lips and dental crowding; musculoskeletal abnormalities-severe scoliosis, joint laxity, long digits, flat feet, decreased muscle mass, and diminished muscle strength; and cardiac features-a dilatated ascending aorta at the level of Valsalva sinuses and a patent foramen ovale. Sequence analysis and deletion/duplication testing for a panel of genes involved in connective tissue disorders revealed the presence of a novel homozygous deletion of exons 2-7 in TGFB3 gene. Heterozygous pathogenic mutations in TGFB3 have been associated with Loeys-Dietz syndrome 5 (LDS5) and Arrhythmogenic Right Ventricular Dysplasia type 1. Here, we report the first case of a homozygous TGFB3 variant associated with a severe LDS5 and Marfan-like presentation.


Assuntos
Displasia Arritmogênica Ventricular Direita/genética , Síndrome de Loeys-Dietz/genética , Síndrome de Marfan/genética , Fator de Crescimento Transformador beta3/genética , Displasia Arritmogênica Ventricular Direita/diagnóstico por imagem , Displasia Arritmogênica Ventricular Direita/fisiopatologia , Criança , Pré-Escolar , Éxons/genética , Deleção de Genes , Predisposição Genética para Doença , Homozigoto , Humanos , Lactente , Síndrome de Loeys-Dietz/diagnóstico por imagem , Síndrome de Loeys-Dietz/fisiopatologia , Masculino , Síndrome de Marfan/diagnóstico por imagem , Síndrome de Marfan/fisiopatologia , Mutação/genética , Deleção de Sequência/genética
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