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1.
Pediatr Neurol ; 114: 16-20, 2021 01.
Artículo en Inglés | MEDLINE | ID: mdl-33189025

RESUMEN

BACKGROUND: Pathogenic variants in the IGHMBP2 gene cause recessive spinal motor neuropathies of variable phenotype, including a predominantly distal motor impairment of Charcot-Marie-Tooth type 2S and the more severe condition of spinal muscular atrophy with respiratory distress type 1 in which infantile respiratory failure predominates. METHODS: We describe the first reported case of spinal muscular atrophy with respiratory distress type 1 caused by a novel deep intronic variant in IGHMBP2 (NM_002180c.712-610A>G). RESULTS: The variant was detected by whole genome sequencing. Reverse transcription-polymerase chain reaction and complimentary DNA sequencing were used to characterize the impact of the novel variant. CONCLUSIONS: This report illustrates the utility in clinical practice of genome sequencing and RNA analysis, compared with exome sequencing alone.


Asunto(s)
Proteínas de Unión al ADN/genética , Atrofia Muscular Espinal/genética , Atrofia Muscular Espinal/fisiopatología , Síndrome de Dificultad Respiratoria del Recién Nacido/genética , Síndrome de Dificultad Respiratoria del Recién Nacido/fisiopatología , Factores de Transcripción/genética , Humanos , Lactante , Masculino , Atrofia Muscular Espinal/diagnóstico , Atrofia Muscular Espinal/patología , Síndrome de Dificultad Respiratoria del Recién Nacido/diagnóstico , Síndrome de Dificultad Respiratoria del Recién Nacido/patología , Análisis de Secuencia de ARN , Secuenciación Completa del Genoma
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