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Nat Commun ; 8(1): 1696, 2017 11 22.
Artículo en Inglés | MEDLINE | ID: mdl-29167417

RESUMEN

Patients with short QT syndrome (SQTS) may present with syncope, ventricular fibrillation or sudden cardiac death. Six SQTS susceptibility genes, encoding cation channels, explain <25% of SQTS cases. Here we identify a missense mutation in the anion exchanger (AE3)-encoding SLC4A3 gene in two unrelated families with SQTS. The mutation causes reduced surface expression of AE3 and reduced membrane bicarbonate transport. Slc4a3 knockdown in zebrafish causes increased cardiac pHi, short QTc, and reduced systolic duration, which is rescued by wildtype but not mutated SLC4A3. Mechanistic analyses suggest that an increase in pHi and decrease in [Cl-]i shortened the action potential duration. However, other mechanisms may also play a role. Altered anion transport represents a mechanism for development of arrhythmia and may provide new therapeutic possibilities.


Asunto(s)
Antiportadores/genética , Arritmias Cardíacas/genética , Mutación con Pérdida de Función , Potenciales de Acción/genética , Animales , Antiportadores/deficiencia , Antiportadores/fisiología , Arritmias Cardíacas/etiología , Arritmias Cardíacas/fisiopatología , Membrana Celular/fisiología , Antiportadores de Cloruro-Bicarbonato/deficiencia , Antiportadores de Cloruro-Bicarbonato/genética , Antiportadores de Cloruro-Bicarbonato/fisiología , Modelos Animales de Enfermedad , Electrocardiografía , Femenino , Técnicas de Silenciamiento del Gen , Predisposición Genética a la Enfermedad , Células HEK293 , Corazón/fisiopatología , Heterocigoto , Humanos , Concentración de Iones de Hidrógeno , Masculino , Mutación Missense , Linaje , Secuenciación del Exoma , Pez Cebra/genética , Pez Cebra/fisiología , Proteínas de Pez Cebra/deficiencia , Proteínas de Pez Cebra/genética , Proteínas de Pez Cebra/fisiología
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