First Case Described in the Medical Literature: Male Urethral Sarcoidosis. Description of a Case and Review of the Literature

ABSTRACT

Objective: Although the sarcoidosis is a multisystemic disease that theoretically can affect almost any organ, the presence of sarcoidosis in the male urethra has not been described in the medical literature. We present the first male case of urethral sarcoidosis. Method: A 46 years old male undergoing follow up due to lower urinary tract symptoms was diagnosed of endobronchial sarcoidosis during the preoperative study for internal urethrotomy. After surgery, he presented clinical improvement for one year. Given the worsening, a new internal urethrotomy was tried. As it was impossible due to complexity they took a biopsy of the urethra. The pathology report described non-caseating granulomas compatible with sarcoidosis. After that, medical and endoscopic management of the urethral sarcoidosis was attempted. As it didn't achieve an adequate control, the patient was derivate to the "complex urethral unit" of the Cruces University Hospital. Once it was valuated, it was decided to start immunotherapy and subsequently an urethroplasty with a double oral mucosa graft was performed. Outcomes: During the postoperative period, a urethral catheter was maintained for two weeks. It was removed after no urinary leakage was observed in de cystourethrography. After that the patient remains with good evolution until today. Conclusions: Urethral affectation by sarcoidosis is a therapeutic challenge itself. For a better symptom control and to reduce the recurrences, a dual approach using systemic treatment in combination with local surgical treatment seems necessary (AU)

RESUMEN

Objetivo: Pese a que la sarcoidosis es una enfermedad multisistémica que teóricamente puede afectar a casicualquier órgano, no ha sido descrita en la literatura médicala presencia de sarcoidosis en uretra masculina. Presentamos el diagnóstico y tratamiento del primer caso masculinode sarcoidosis uretral.Método: Varón de 46 años en seguimiento por clínicamiccional de vaciado al que se le diagnosticó de sarcoidosis endobronquial durante el estudio preoperatorio para larealización de una uretrotomía interna. Tras la intervenciónpresentó mejoría clínica durante un año. Ante el empeoramiento, se intentó repetir una nueva uretrotomía internasiendo esta imposible y decidiéndose realizar una biopsia.El informe anatomopatológico describió granulomas no caseificantes compatibles con sarcoidosis. Posteriormente seintentó un manejo médico y endoscópico de la sarcoidosis uretral que no logró un adecuado control por lo que sederivó a la unidad de uretra compleja del Hospital Universitario Cruces. Ante los hallazgos se decidió comenzar coninmunoterapia y posteriormente se realizó una uretroplastiacon doble injerto de mucosa oral.Resultado: Durante el postoperatorio se mantuvo unasonda uretral durante dos semanas. Posteriormente se retirótras la realización de una cistouretrografía miccional seriada donde no se apreciaba fuga urinaria permaneciendo elpaciente con buena evolución hasta hoy en día.Conclusiones: La afectación uretral por sarcoidosissupone actuar ante una patología que de por sí es un retoterapéutico. Para un mejor control sintomatológico y reducir las recidivas parece necesario un abordaje doble mediante un tratamiento sistémico farmacológico en combinación con tratamiento quirúrgico local (AU)