Mucormicosis rino-órbito-cerebral crónica: una patología poco frecuente / Chronic rhino-orbital-cerebral mucormycosis: an uncommon pathology

Resumen La mucormicosis rino-órbito-cerebral (ROC) crónica es una patología poco frecuente, con un número reducido de casos publicados en la literatura, cuyas manifestaciones son muy diversas e inespecíficas. El tratamiento se basa en la experiencia de casos y series de casos. Las herramientas terapéuticas incluyen el uso de antifúngicos endovenosos y orales por tiempo prolongado, asociado o no a debridamiento quirúrgico amplio, pudiendo requerir incluso exenteración orbitaria. Presentamos a continuación un caso de mucormicosis ROC crónica, junto con las dificultades para su diagnóstico y manejo, en el que destaca el enfrentamiento multidisciplinario. Dada la poca frecuencia de esta enfermedad, nos parece relevante difundirlo.

Abstract Chronic rhino-orbital-cerebral mucormycosis is a rare condition with a small number of cases that have been published, whose manifestations are very diverse and nonspecific. The treatment is based on case series experiences. Therapeutic options include the use of long-term intravenous and oral antifungals, associated or not with extensive surgical debridement, and may even require orbital exenteration. We present below a case of chronic rhino-orbital-cerebral mucormycosis with the challenge of diagnosis and management in which multidisciplinary work is fundamental. Since it is an uncommon pathology, it seems relevant to share the information.

An Emergent Entity: Indolent Mucormycosis of the Paranasal Sinuses. A Multicenter Study

Abstract Introduction Indolent or chronic mucormycosis is a rare entity that affects both immunosuppressed and immunocompetent individuals. Additionally, its clinical evolution is nonspecific and there is no standardized treatment for this condition. Objective To describe the clinical characteristics and management of patients with indolent mucormycosis. Methods In the project of study with chart review in the Interinstitutional secondary care centers, patients with evidence of indolentmucormycosis, defined as pathological confirmation of nasal/paranasal sinus mucormycosis for more than 1 month, were included. All patients underwent complete laboratory workup, imaging studies, surgical treatment and adequate follow-up. No evidence of disease status was defined when patient had subsequent biopsies with no evidence of mucormycosis. Results We included seven patients, three female and four male subjects. The mean age was 53.14 years. Four patients were immunosuppressed and three immunocompetent. Among the immunosuppressed patients three had diabetes and one had dermatomyositis. The symptomswere nonspecific: facial pain/headache, mucoid discharge and cacosmiawere the ones most frequently reported. Maxillary sinus involvement was present in all patients. Two immunosuppressed subjects received amphotericin. Posaconazole was the only treatmentinoneimmunosuppressedpatient. Allimmunocompetent patientshadsingleparanasal sinus disease and received only surgical treatment. All patients are alive and free of disease. Conclusion Indolent mucormycosis is a new and emerging clinical entity in immunosuppressed and immunocompetent patients. Single paranasal sinus disease is a frequent presentation and should not be overlooked as a differential diagnosis in these patients. Immunocompetent patients should only be treated surgically. (AU)

Mucormicosis rinosinusal / Rhinosinusal mucormycosis

Se presenta el caso clínico de una paciente de 61 años, con diabetes mellitus moderadamente descompensada, sin cetoacidosis, inmunocompetente, con mucormicosis invasiva de evolución crónica, con buena respuesta al tratamiento quirúrgico y con antimicóticos, que incluyó en una primera etapa fluconazol y, posteriormente, anfotericina B. Se destaca la evolución indolente de la enfemedad y se discute la probable utilidad de los agentes azólicos. Se realiza una revisión bibliográfica de la sinusitis fúngica invasiva por Mucorales.

Mucormicose em um paciente imunocompetente - relato de caso / Mucormicosis in a immunocompetent patient - case report

Objetivo: Apresentação de caso raro de celulite orbitária por mucormicose em paciente imunocompetente e conduta clínico cirúrgica. Método: Relato de caso. Local: Centro de Estudos e Pesquisas Oculistas Associados, Rio de Janeiro. Resultado: Paciente com quadro de mucormicose orbitária foi submetida à biópsia orbitária, posteriormente à exenteração de órbita, em um terceiro tempo à exenteração de seios maxilar e etmoidal e, finalmente, a uma biópsia de seio maxilar. Paralelo às cirurgias, fez tratamento antifúngico com dezoito gramas de anfotericina B lipossomal intravenoso. A paciente encontra-se curada, com tomografia e biópsia de seios maxilares sem evidência de hifas. Conclusão: Celulite orbitária por zigomiceto não é incomum em pacientes imunodeprimidos com alta taxa de mortalidade, porém, é extremamente rara em pacientes imunocompetentes.

Mucormicosis rinocerebral. Reporte de un caso y revisión de la literatura / Rhinocerebral mucormycosis. A case report and review of the literature

La mucormicosis (MM) es una infección producida por el hongo, del género Rhizomucor, patógeno bajo condiciones de inmunocompromiso. Existen varias formas de presentación clínica: rinocerebral, pulmonar, mucocutánea, gastrointestinal y diseminada. La presentación rinocerebral es frecuentemente fatal, a pesar del uso de la anfotericina B, terapia hiperbárica y resección quirúrgica agresiva. Presentamos el caso de un paciente femenino de 61 años, diabética crónica con MM rinocerebral, enfermedad sumamente rara, que es descrita por primera vez en el Servicio de Neurocirugía del Centro Médico Nacional ®20 de Noviembre¼. El padecimiento fue de ocho meses de evolución y se caracterizó por: cefalea nasofrontal opresiva, crisis convulsivas tónico clónicas generalizadas, descargas nasales serohemáticas fétidas, disminución progresiva de la agudeza visual hasta la amaurosis bilateral, proptosis, oftalmoplejía de nervios oculomotores y pérdida ponderal de 15 Kg. La tomografía craneal demostró hiperdensidad nasoetmoidal con extensión frontal y orbitaria. Se realizó legrado de la lesión y toma de biopsia que corroboró la MM. Se administró anfotericina B tópica y sistémica, quedando la duda del efecto terapéutico del manejo hiperbárico en este padecimiento. Finalmente la paciente falleció 1.4 años después

Feohifomicosis y mucormisosis (zigomicosis) en un paciente receptor de un trasplante de riñón cadavérico / Phaeohyphomicosis and mucormycosis in cadeverous kidney transplant recipient

Se presentan los datos clínicos, microbiológicos y terapéuticos de un paciente que presentó una micosis doble en el miembro superior izquierdo. Era un enfermo de 49 años de edad, de sexo masculino, que había recibido un trasplante de riñón cadavérico y fue internado en el Hospital Argerich de Buenos Aires con lesiones inflamatorias seudotumorales ubicadas en el hombro y en la muñeca del brazo izquierdo. Había sufrido una insuficiencia renal crónica compensada con hemodiálisis y en julio de 1993 se le efectuó un trasplante de riñón cadavérico. Se le administró un tratamiento inmunodepresor que incluía metilprednisona, ciclosporina y azatioprina. Presentó dos episodios de rechazo agudo del trasplante que fueron controlados con altas dosis de corticosteriodes por vía intravenosa. En 1993 se le detectó una diabetes que fue tratada con glibenclamida. El paciente vivía en el Gran Buenos Aires en una casa de madera, sin instalaciones sanitarias adecuadas. Trabajaba como jardinero y cultivando vegetales, en ambas tareas manejaba abonos. No había tenido antecedentes de infecciones previas y había abandonado el control médico varios meses antes de su internación. En el momento de su ingreso se comprobaron una lesión abscedada en el hombro izquierdo, una placa con grandes nódulos en la muñeca izquierda y un nódulo aislado en el ángulo del maxilar inferior derecho. Se llevaron a cabo punciones aspirativas, drenajes quirúrgicos y resecciones de los cuales se obtuvieron muestras para los exámenes histopatológicos y microbiológicos. Los estudios microbiológicos acusaron: 1) en el hombro izquierdo hifas hialinas anchas no septadas y desarrollo de un hongo del género Mucor; 2) de la lesión de la muñeca izquierda hifas septadas, estrechas y pardas y desarrollo de un hongo dermatiáceo que no pudo ser clasificado por no presentar fructificación y 3) del nódulo del maxilar se obtuvo el desarrollo de Streptococcus viridans y Porphyromonas sp. Las infecciones micóticas fueron tratadas exitosamente con anfotericina B acompañada de drenaje quirúrgico y resección. La infección bacteriana se controló con amoxicilina/ácido clavulánico. Se efectuó un tratamiento supresivo con itraconazol para evitar la recaída de la feohifomicosis durante 6 meses y se prosiguió el control del paciente durante 1 año, sin haber presentado recaídas

Zigomicose: relato de um caso com comprometimento naso-óculo-cerebral / Zygomycosis: a case with rhino-ocular-cerebral involvement

A zigomicose é uma infecçäo fúngica, aguda ou crônica, com distribuiçäo mundial acometendo principalmente pacientes debilitados, portadores de diabetes melitus descompensados, leucemia e linfomas. A forma crônica subcutânea está, em geral, confinada aos trópicos, com particular prevalência na Africa Central. Em lactentes e pré-escolares, a forma cutânea e gastrintestinal säo as mais comuns, enquanto que em crianças maiores a infecçäo dos seios paranasais é a forma mais habitual. Relatamos o caso de um paciente do sexo masculino, 6 anos de idade, com diagnóstico inicial de sinusopatia e submetido a tratamento por um período de 4 meses. Evoluiu para proptose e estrabismo tendo procurado o cirurgiäo de cabeça e pescoço. Após biópsia de órbita foi confirmado diagnóstico de zigomicose, sendo instituído o tratamento antifúngico por 2 meses, havendo melhora clínica. Com a interrupçäo do tratamento houve exacerbaçäo do quadro, tendo sido indicado o reinício do tratamento e remoçäo cirúrgica do tecido comprometido. O paciente procurou outro serviço, onde foi levantada a hipótese diagnóstica de granulomatose de Wegener, evoluindo após o comprometimento cerebral, a óbito

Zigomicosis subcutanea cronica complicada con noma de Madagascar / Chronic subcutaneous zygomycosis with noma of Madagascar

Describimos el caso de un nino de seis anos de edad remitido con diagnostico de actinomicosis y mucormicosis, por presentar masas lenosas, no dolorosas, en tercio inferior de la cara. Se practico biopsia de la lesion y de ganglio linfatico adyacente en cuyo reporte histopatologico se destacaba la presencia de hifas anchas y aseptadas en un area de necrosis con caseificacion. Con esta apreciacion y las caracteristicas clinicas del paciente se hizo el diagnostico de zigomicosis por cuyo motivo se inicio tratamiento con itraconazol. Posteriormente regreso con destruccion, por necrosis, del tercio inferior de la cara, exposicion del maxilar inferior y compromiso del globo ocular izquierdo. Esta observacion nos llevo a pensar en un noma, considerada como complicacion secundaria de enfermedad sistemica, poco frecuente en nuestro medio y producida por la invasion de ciertos tipos de bacterias

Mucormicosis renal aislada: informe de un caso / Isolated renal mucormycosis: report of a case

La mucormicosis renal es una entidad clínica rara. Se informa el caso de un paciente que no tenía factores predisponentes, y se insiste particularmente en el tratamiento medicoquirúrgico consistente en administración de anfotericina B y nefrectomía.

Mucormicose (zigomicose) rinocerebral por Rhizopus oryzae: relato de um caso / Rhino-cerebral mucormycosis (zygomycosis) caused by Rhizopus oryzae: report of a case

Apresentaçäo do caso de um paciente de 23 anos de idade, com diabetes mellitus descompensada e insuficiência renal crônica por lesäo de Kimmelstiel-Wilson, acometido por mucormicose rinocerebral, cujo agente identificado foi o Rhizopus oryzae. Säo descritas as características clínicas e os achado de necrópsia referentes ao enfermo e apresentada uma revisäo da literatura brasileira sobre essa condiçäo