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J Biol Chem ; 288(3): 1428-38, 2013 Jan 18.
Artigo em Inglês | MEDLINE | ID: mdl-23188827

RESUMO

We have used a peptide-based targeting system to improve lysosomal delivery of acid α-glucosidase (GAA), the enzyme deficient in patients with Pompe disease. Human GAA was fused to the glycosylation-independent lysosomal targeting (GILT) tag, which contains a portion of insulin-like growth factor II, to create an active, chimeric enzyme with high affinity for the cation-independent mannose 6-phosphate receptor. GILT-tagged GAA was taken up by L6 myoblasts about 25-fold more efficiently than was recombinant human GAA (rhGAA). Once delivered to the lysosome, the mature form of GILT-tagged GAA was indistinguishable from rhGAA and persisted with a half-life indistinguishable from rhGAA. GILT-tagged GAA was significantly more effective than rhGAA in clearing glycogen from numerous skeletal muscle tissues in the Pompe mouse model. The GILT-tagged GAA enzyme may provide an improved enzyme replacement therapy for Pompe disease patients.


Assuntos
Terapia de Reposição de Enzimas/métodos , Glucana 1,4-alfa-Glucosidase/metabolismo , Doença de Depósito de Glicogênio Tipo II/tratamento farmacológico , Doença de Depósito de Glicogênio Tipo II/enzimologia , Glicogênio/metabolismo , Lisossomos/efeitos dos fármacos , Animais , Transporte Biológico/efeitos dos fármacos , Modelos Animais de Doenças , Sistemas de Liberação de Medicamentos/métodos , Glucana 1,4-alfa-Glucosidase/genética , Doença de Depósito de Glicogênio Tipo II/genética , Glicosilação , Células HEK293 , Meia-Vida , Humanos , Fator de Crescimento Insulin-Like II/genética , Fator de Crescimento Insulin-Like II/metabolismo , Cinética , Lisossomos/enzimologia , Camundongos , Músculo Esquelético/efeitos dos fármacos , Músculo Esquelético/enzimologia , Músculo Esquelético/patologia , Proteínas Mutantes Quiméricas/genética , Proteínas Mutantes Quiméricas/metabolismo , Mioblastos/efeitos dos fármacos , Mioblastos/enzimologia , Mioblastos/patologia , Plasmídeos , Receptor IGF Tipo 2/agonistas , Receptor IGF Tipo 2/metabolismo , Transfecção
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