Leishmaniasis mucocut nea con presentacion atipica: setenta anos posprimoinfeccion / Mucocutaneous leishmaniasis with atypical presentation: seventy years after primary infection

Las leishmaniasis son un grupo de enfermedades tropicales causadas por par sitos protozoarios del g‚nero Leishmania. Hayal menos 20 especies de Leishmania, cada una puede causar una enfermedad espec¡fica relacionada a la especie ya la respuesta inmunol gica del hu‚sped. Se presenta el caso de un paciente var¢n de 87 a¤os, con el diagn¢stico de leishmaniasis mucocut nea, setenta a¤os despu‚s de la primoinfecci n, cuya presentaci¢n se inicia en la zona cut nea y compromete la mucosa nasal por extensi¢n. Tiene antecedente de hace 70 a¤os de lesi¢n ulcerativa que se resolvi¢ espont neamente en un viaje a  rea end‚mica de leishmaniasis en Per£, desde entonces nunca viaj¢ fuera de Lima. El paciente fue diagnosticado de leishmaniasis por histopatologia y PCR de las lesiones. Fue tratado con estibogluconato de sodio, 20 mglkgld, intramuscular, cada 12 horas, por 28 d¡as, con per¡odos de descanso de 7 d¡as. Present¢ curaci¢n cl¡nica completa de las lesiones infiltradas y ulcerativas.

Leishmaniasis is a tropical disease witli a wide clinical spectrum caused by protoioan parasites of the genus Leishmania. There are at least 20 species of Leishmania, each may cause a disease specific to the species and the host immunological response. We present the case of a 87 year old male patient, We found he had an ulcerative lesion on his left arm 70 years prior, that spontaneously heal, while he traveled to an endemic area for leishmaniasis in Peru. Since then he had never traveled outside his city. The patient was diagnosed of leishmaniasis by histopathology and PCR from the lesions. He was treated with systemic sodium stibogluconate (20 mg/kg/d) for 28 days with complete clinical healing of the ulcerative lesions.

Leishmaniose muco-cutânea: relato de caso clínico / Mucocutaneous leishmaniasis: a case report

Leishmaniose muco-cutânea é, dentre as variantes da doença tegumentar, uma infecção causada pelo protozoárioLeishmania (Viannia) braziliensis, acometendo pele e mucosas com o desenvolvimento de úlceras. Este trabalhotem por objetivo relatar o caso clínico de um paciente, apresentando lesão ulcerada em região de asa donariz e soalho nasal do lado direito. Em associação havia uma lesão avançada em glande peniana cominfecção secundária. Diante dos achados clínicos, teve-se como diagnóstico provável leishmaniose mucocutânea,o qual foi sugerido pelo exame histopatológico, após biópsia incisional da lesão. Terapêutica medicamentosa específica foi administrada, e o paciente encontra-se com remissão da sintomatologia e em observação.

Diagnóstico laboratorial das formas mucosa e muco-cutânea da leishmaniose tegumentar americana / Laboratory diagnosis of mucous membrane forms the skin and muco-cutaneous leishmaniasis

Neste estudo, avaliamos a eficiência dos métodos mais comumente utilizados na rotina do diagnóstico da leishmaniose mucosa (LM) e muco-cutânea (LMC). O grupo de (LM) foi composto por 19 pacientes, sendo 13 (68,4 por cento) homens e 6 (31,6 por cento) mulheres. A média de idade foi de 56,9 com mediana de 58 anos (min=29 e máx=95). O tempo médio da lesão foi de 65 meses. O grupo de (LMC) foi composto por 17 pacientes, sendo 12 (70,6 por cento) homens e 5 (29,4 por cento) mulheres. A idade média do grupo LMC foi de 46,7 com mediana de 49 (min=18 e máx=79), com tempo médio de lesão de 148 meses. Foram realizadas hemoculturas antes do diagnóstico, aos 30, 90 e 180 dias após o tratamento, sendo os resultados sempre negativos. As culturas de fragmento de mucosa também foram negativas. A impressão por aposição do fragmento de biópsia foi positivo em um paciente do grupo LM e um grupo LMC. A intradermo reação de Montenegro foi realizada em 36 pacientes, conferindo sensibilidade de 95,2 por cento sendo de 100 por cento para o grupo de LM e 83,3 por cento do grupo LMC. A sensibilidade da PCR de fragmento de biópsia foi de 84,6 por cento e 100 por cento para os grupos de LM e LMC, respectivamente. A especificidade da PRC foi de 93,3 por cento. Antes do tratamento, detectou-se por PRC parasitário ou DNA do parasito circulante em um paciente do grupo LM. Após o tratamento, a PRC foi positiva em dois pacientes do grupo LM (aos 90 dias e, aos 180 dias) e um paciente do grupo LMC (aos 30 dias). A pesquisa de anticorpos foi avaliada através dos testes ELISA (IgA, IgG, total, IgG1, IgG2, IgG3 e IgG4) e RIFI (IgG total) utilizando antígenos de L.braziliensis e de L.amazonensis. Não foram detectados anticorpos IgA, IgG2 e IgG4. A sensibilidade da RIFI variou entre 100 por cento (Lb)e 89,5 por cento (La). A especificidade foi avaliada em pacientes portadores de Doença de Chagas, Malária, Sífilis e indivíduos não-infectados de área endêmica, sendo encontrada especificidade entre 65 por cento e 100 por cento. No ELISA, a sensibilidade variou de 64 por cento a 100 por cento e a especificidade de 40 por cento a 100 por cento. No acompanhamento pós-tratamento, não foi observada queda dos níveis de anticorpos pela técnica de RIFI. Pelo ELISA, observou-se queda dos anticorpos IgG totais anti-L braziliensis a partir de 90 dias pós-tratamento para o grupo LM (sendo a IgG3 a principal responsável pela queda) a aos 180 dias pós-tratamento para o grupo LMC. Para IgG1, a queda dos níveis de anticorpos só foi observada aos 180 dias pós-tratamento para o grupo LM nos dois antígenos estudados. A queda dos níveis de IgG3 só aconteceu utilizando a L. braziliensis, no grupo LM, a partir dos 90 dias pós-tratamento.

Diagnóstico laboratorial das formas mucosa e muco-cutânea da leishmaniose tegumentar americana

Neste estudo, avaliamos a eficiência dos métodos mais comumente utilizados na rotina do diagnóstico da leishmaniose mucosa (LM) e muco-cutânea (LMC). O grupo de (LM) foi composto por 19 pacientes, sendo 13(68,4 por cento)homens e 6(31,6 por cento)mulheres. A média de idade foi de 56,9 com mediana de 58 anos (min=29 e máx=95). O tempo médio da lesão foi de 65 meses. O grupo de (LMC) foi composto por 17 pacientes, sendo 12(70,6 por cento) homens e 5(29,4 por cento) mulheres. A idade média do grupo LMC foi de 46,7 com mediana de 49(min=18 e máx=79), com tempo médio de lesão de 148 meses. Foram realizadas hemoculturas antes do diagnóstico, aos 30, 90 e 180 dias após o tratamento, sendo os resultados sempre negativos. As culturas de fragmento de mucosa também foram negativas. A impressão por aposição do fragmento de biópsia foi positivo em um paciente do grupo LM e um grupo LMC. A intradermo reação de Montenegro foi realizada em 36 pacientes, conferindo sensibilidade de 95,2 por cento sendo de 100 por cento para o grupo de LM e 83,3 por cento do grupo LMC. A sensibilidade da PCR de fragmento de biópsia foi de 84,6 por cento e 100 por cento para os grupos de LM e LMC, respectivamente. A especificidade da PRC foi de 93,3 por cento. Antes do tratamento, detectou-se por PRC parasitário ou DNA do parasito circulante em um paciente do grupo LM. Após o tratamento, a PRC foi positiva em dois pacientes do grupo LM(aos 90 dias e, aos 180 dias) e um paciente do grupo LMC(aos 30 dias). A pesquisa de anticorpos foi avaliada através dos testes ELISA (IgA, IgG, total, IgG1, IgG2, IgG3 e IgG4) e RIFI(IgG total) utilizando antígenos de L.braziliensis e de L.amazonensis. Não foram detectados anticorpos IgA, IgG2 e IgG4. A sensibilidade da RIFI variou entre 100 por cento(Lb)e 89,5 por cento(La).

A especificidade foi avaliada em pacientes portadores de Doença de Chagas, Malária, Sífilis e indivíduos não-infectados de área endêmica, sendo encontrada especificidade entre 65 por cento e 100 por cento. No ELISA, a sensibilidade variou de 64 por cento a 100 por cento e a especificidade de 40 por cento a 100 por cento. No acompanhamento pós-tratamento, não foi observada queda dos níveis de anticorpos pela técnica de RIFI. Pelo ELISA, observou-se queda dos anticorpos IgG totais anti-L braziliensis a partir de 90 dias pós-tratamento para o grupo LM(sendo a IgG3 a principal responsável pela queda) a aos 180 dias pós-tratamento para o grupo LMC. Para IgG1, a queda dos níveis de anticorpos só foi observada aos 180 dias pós-tratamento para o grupo LM nos dois antígenos estudados. A queda dos níveis de IgG3 só aconteceu utilizando a L.braziliensis, no grupo LM, a partir dos 90 dias pós-tratamento.

Sucessful use of a defined antigen/GM-CSF adjuvant vaccine to treat mucosal leishmaniasis refractory to antimony: a case report

Immunotherapy has been proposed as a method to treat mucosal leishmaniosis for many years, but the approach has been hampered by poor definition and variability of antigens used, and results have been inconclusive. We report here a case of antimonial-refractory mucosal leishmaniasis in a 45 year old male who was treated with three single injections (one per month) with a cocktail of lour Leishmania recombinant antigens selected after documented hyporesponsiveness of the patient to these antigens, plus 50µg of GM-CSF as vaccine adjuvant. Three months after treatment, all lesions had resolved completely and the patient remains without relapse after two years. Side effects of the treatment included only moderate erythema and induration at the injection site after the second and third injections. We conclude that carefully selected microbial antigens and cytokine adjuvant can be sucessful as immunotherapy for patients with antimonial-refractory mucosal leishmaniasis.

Leishmanioses: visceral e mucocutânea / Leishmaniosis: visceral and mucocutaneous

A autora estuda conceito, etiologia, epidemiologia e apresentação clínica das formas visceral e mucocutânea da leishmaniose, detendo-se nos diversos esquemas de tratamento modernamente disponíveis, considerando as drogas de primeira e segunda linhas, a terapêutica tópica e os critérios de cura.

Atypical Mucocutaneous Leishmaniasis Caused by Leishmania braziliensis in an Acquired Immunodeficiency Syndrome Patient: T-cell Responses and Remission of Lesions Associated with Antigen Immunotherapy

An atypical case of acquired immunodeficiency syndrome-associated mucocutaneous lesions due to Leishmania braziliensis is described. Many vacuolated macrophages laden with amastigote forms of the parasite were found in the lesions. Leishmanin skin test and serology for leishmaniasis were both negative. The patient was resistant to therapy with conventional drugs (antimonial and amphotericin B). Interestingly, remission of lesions was achieved after an alternative combined therapy of antimonial associated with immunotherapy (whole promastigote antigens). Peripheral blood mononuclear cells were separated and stimulated in vitro with Leishmania antigens to test the lymphoproliferative responses (LPR). Before the combined immunochemotherapy, the LPR to leishmanial antigens was negligible (stimulation index - SI=1.4). After the first course of combined therapy it became positive (SI=4.17). The antigen responding cells were predominantly T-cells (47.5 percent) most of them with CD8+ phenotype (33 percent). Very low CD4+ cells (2.2 percent) percentages were detected. The increased T-cell responsiveness to leishmanial antigens after combined therapy was accompanied by interferon-g (IFN-g) production as observed in the cell culture supernatants. In this patient, healing of the leishmaniasis lesions was associated with the induction of a specific T-cell immune response, characterized by the production of IFN-g and the predominance of the CD8+ phenotype among the Leishmania-reactive T-cells

Leishmaniasis cutánea y mucocutánea / Cutaneus and mucocutaneus leishmaniasis

La alta incidencia de leishmaniasis en las áreas andinas, tropicales y subtropicales de nuestro país ha sido motivación para poder hacer un enfoque global y profundo, que la información que hasta ahora nos había llegado. Creímos necesario hacer una revisión clara y objetiva de la realidad de la misma, así como también tratar de establecer una clínica mucho más amplia sobre la enfermedad, ya que como sabemos son la mayor parte, entidades o proyectos extranjeros los que se han encargado de recabar información estudios y avances en la lucha contra esta enfermedad. De la misma manera hemos tratado de recoger la mayor cantidad de datos acerca de la inmunología, diagnóstico y tratamiento, que creemos va ayudar a la mayor...

An evaluation of clinical, serologic, anatomopathologic and immunohistochemical findings for fifteen patients with mucosal leishmaniasis before and after treatment

O controle de tratamento da leishmaniose mucosa (LM) pode ser realizado pelo exame clinico e o acompanhamento dos titulos sorológicos da reaçäo de imunofluorescencia indireta (RIFI). Estudamos a correlaçäo entre a presença de antigeno no tecido através da reaçäo de imuno-histoquimica, os titulos da reaçäo de imunofluorescencia indireta e os achados anatomopatologicos, em quinze pacientes com LM, antes e após as lesöes estarem cicatrizadas pela avaliaçäo otorrinolaringologica, e avaliamos qual destes parametros pode ter utilidade no seguimento. Após a terapeutica houve negativaçäo do antigeno tecidual em quatro doentes (grupo A), sendo a reduçäo ou negativaçäo dos titulos da RIFI estatisticamente significante (p<0.05), o que näo ocorreu nos doentes, em que houve permanencia do antigeno posteriormente ao tratamento (grupo B)...

La reacción en cadena de la polimerasa como criterio de falla terapeutica en Leishmaniosis mucosa ("Espundia")

La Leishmaniosis que se presenta en la selva amazónica se conoce como Leishmaniosis Selvática, y en su forma clínica mucosa como ESPUNDIA. Uno de los principales problemas en el tratamiento es la alta tasa de falla terapéutica, debido a que los antimoniales pentavalentes (drogas de primera elección) no son del todo eficaces, de allí la importancia de buscar métodos que permitan predecir el éxito o fracaso de una nueva droga o esquema de tratamiento. En el presente trabajo se analizó si la Reacción en Cadena de la Polimerasa (PCR) o el cultivo eran capaces de predecir la recaída de pacientes después de finalizado el tratamiento. Con este fín, se analizaron muestras post-tratamiento de dos grupos de pacientes sujetos a tratamiento con Anfotericina B, y Pentostam/Allopurinol, quienes fueron seguidos clínicamente por un año. Se evaluó la sensibilidad, especificidad, Valor Predicitvo Positivo (V.P.P.), y valor Predictivo negativo (VPN), encontrándose una mayor sensibilidad del PCR (56.25 por ciento) sobre cultivos (23 por ciento). La severidad de las lesiones e historia de fallas a tratamientos previos influenciaron la Sensibilidad y V.P.N. de PCR. Otros aspecto importante es la posible infección críptica, como explicación a la alta tasa de resultados post-tratamiento negativos en pacientes que recayeron. PCR podría ser útil entonces cono herramienta predictiva de falla terapéutica en el tratamiento de pacientes refractarios, así como valor de punto intermedio en la evaluación de nuevos esquemas terapéuticos. Palabras claves: Leishmaniosis, Falla terapéutica, PCR, valor predicitvo, infección críptica.

Utilizaçäo do tubo em "T" de silicone para tratamento de um caso de leishmaniose tegumentar americana com traqueomalácia / The use of a silicone T tube for the treatment of a case of American mucocutaneous leishmaniasis with tracheomalacia

Trata-se do relato de caso de leishmaniose tegumentar americana, no qual houve ocorrência de traqueomalácia e insuficiência respiratória. A natureza da enfermidade, o estado geral do paciente e a longa extensao do segmento traqueal comprometido tornaram inviável a realizaçao de ressecçao e anastomose. Optou-se pelo emprego de tubo em "T" de silicone, que se mostrou útil, motivando divulgaçao do procedimento.

El interferon gamma como estrategia inmunologica para el tratamiento de la leishmaniasis humana / The interferon gamma as an immunological strategy for the human leishmaniasis treatment

Los enfermos afectados de leishmaniasis visceral poseen tests cutáneos específicos negativos. Los linfocitos T de esos enfermos no proliferan ni sintetizan interferon gamma cuando son tratados in vitro por los antígenos de leishmanias. Se observa lo inverso en las leishmaniasis cutáneo-mucosas donde los tests son positivos. Sin embargo, los enfermos refractarios al tratamiento por antimonio, presentando una u otra de estas dos formas de leishmaniiasis, curan cuando son tratados por antimonio combinado al interferon gamma. Numerosas interpretaciones de la inversión de la resistencia a la quimioterapia inducida por interferon gamma pueden ser considaeradas: acción sobre el sistema de tipo MDR (multidrug resistance), modulación de las sub-poblaciones linfocitarias o acción sobre las poblaciones linfocitarias o acción sobre las poblaciones celulares de las lesiones de la leishmaniasis

AIDS associada a leishmaniose cutaneomucosa / AIDS associated to mucocutaneous leishmaniasis

Os autores relatam um caso de leishmaniose cutaneomucosa associada a Aids (grupo IV-C, do CDC). A medicaçao usada foi N-metilglucamina, havendo resposta satisfatória em relaçao às lesoes leishmanióticas, porém com óbito pelas complicaçoes da síndrome.

Disseminated American muco-cutaneous leishmaniasis caused by Leishmania brasiliensis brasiliensis in a patient with AIDS: a case report

The authors report a case of culture-proven disseminated American muco-cutaneous leishmaniasis caused by Leishmania brasiliensis brasiliensis in an HIV positive patient. Lesions began in the oropharynx and nasal mucosa eventually spreading to much of the skin surface. The response to a short course of glucantime therapy was good

Alteraciones de la biometria hematica en pacientes infectados por Leishmaniasis-cutaneo-mucosa y tratados por antileishmaniasicos / Hematological variations in treted patients with mucocutaneous leishmaniasis

Si la leishmaniasis cutaneo-mucosa en si no afecta mucho la biometria hematica de los pacientes infectados, a la inversa los efectos de los agentes antileishmaniasicos sobre la biometria hematica son bien conocidos a traves de estudios, investigaciones y ensayos terapeuticos. Los resultados de nuestros estudios demuestran cierta concordancia con lo reportado en la literatura mundial, aunque llama la atencion algunas diferencias que mencionamos en el documento.