Hemorragia intracerebral fatal asociada al síndrome de trombosis con trombocitopenia tras la vacuna ChAdOx1-S / Fatal intracerebral haemorrhage associated with thrombosis with thrombocytopenia syndrome after ChAdOx1-S vaccine

Introducción: La pandemia por COVID-19 ha tenido un impacto devastador en la salud, la sociedad y la economía en el mundo. Por ello, las vacunas contra el coronavirus del síndrome respiratorio agudo grave 2 (SARS-CoV-2) han surgido como medida importante para combatir la pandemia. ChAdOx1-S (Oxford-AstraZeneca) es una vacuna vectorizada por adenovirus que expresa la proteína de espiga del SARS-CoV-2. Se han notificado varios casos de trombosis y trombocitopenia inusuales tras la ChAdOx1-S que imitan la trombocitopenia autoinmune inducida por heparina. Esta situación se denomina síndrome de trombosis con trombocitopenia (STT), y se han descrito casos de hemorragia intracerebral secundaria. Caso clínico: Presentamos un caso de hemorragia intracerebral tras la vacunación con ChAdOx1-S. Una paciente de mediana edad sin antecedentes médicos de interés fue atendida en urgencias 16 días después de la primera dosis de ChAdOx1-S con una hemiplejía izquierda de inicio repentino y una cefalea opresiva holocraneal grave. No recibió heparina los 100 días anteriores. El análisis de sangre mostró trombocitopenia moderada y en la tomografía computarizada se observó una hemorragia lobar frontal derecha sin trombosis en la venografía por tomografía computarizada. Se confirmó la presencia de anticuerpos contra el factor 4 de las plaquetas en la sangre. La paciente presentó un síndrome de hipertensión intracraneal resistente al tratamiento y falleció tres semanas después. Conclusiones: El STT es un efecto adverso infrecuente de la vacuna ChAdOx1-S que se define por la presencia de trombosis en localizaciones infrecuentes. En nuestro caso, describimos una hemorragia intracerebral espontánea secundaria a la trombocitopenia desencadenada por el STT. Representa una presentación clínica poco frecuente del STT.(AU)

INTRODUCTION: The COVID-19 pandemic has had a devastating impact on health, society and economics worldwide. Therefore, vaccines against severe acute respiratory syndrome coronavirus 2 (SARS-CoV-2) have recently emerged as an important measure to fight the pandemic. ChAdOx1-S (Oxford-AstraZeneca) is an adenovirus-vectored vaccine that expresses the SARS-CoV-2 spike protein. It shows an acceptable safety profile. Nevertheless, several cases of unusual thrombosis and thrombocytopenia have been reported after initial vaccination with ChAdOx1-S mimicking autoimmune heparin-induced thrombocytopenia. This condition has been called thrombosis with thrombocytopenia syndrome (TTS) and complications such as intracerebral haemorrhage have been described. CASE REPORT: We present a case of intracerebral haemorrhage after ChAdOx1-S vaccination. Middle-aged patient with no prior medical history was seen in the emergency room 16 days after the first dose of ChAdOx1-S vaccine with sudden onset left hemiplegia and severe holocranial oppressive headache. She did not receive heparin treatment in the previous 100 days. Blood test showed moderate thrombocytopenia and a right frontal lobar haemorrhage was seen on computed tomography scan, computed tomography venography was negative for thrombosis. The presence of antibodies against platelet factor 4 was confirmed. The patient’s neurological condition progressively worsened. She developed a treatment resistant intracranial hypertension syndrome and she died three weeks later. CONCLUSIONS: TTS is a rare adverse effect of ChAdOx1-S vaccine, defined by the presence of thrombosis in uncommon locations. In our case we report an spontaneous intracerebral haemorrhage probable due to the thrombocytopenia related to probable TTS. It represents a rare clinical presentation of TTS.(AU)

Fatal intracerebral haemorrhage associated with thrombosis with thrombocytopenia syndrome after ChAdOx1-S vaccine. / Hemorragia intracerebral fatal asociada al síndrome de trombosis con trombocitopenia tras la vacuna ChAdOx1-S.

INTRODUCTION: The COVID-19 pandemic has had a devastating impact on health, society and economics worldwide. Therefore, vaccines against severe acute respiratory syndrome coronavirus 2 (SARS-CoV-2) have recently emerged as an important measure to fight the pandemic. ChAdOx1-S (Oxford-AstraZeneca) is an adenovirus-vectored vaccine that expresses the SARS-CoV-2 spike protein. It shows an acceptable safety profile. Nevertheless, several cases of unusual thrombosis and thrombocytopenia have been reported after initial vaccination with ChAdOx1-S mimicking autoimmune heparin-induced thrombocytopenia. This condition has been called thrombosis with thrombocytopenia syndrome (TTS) and complications such as intracerebral haemorrhage have been described. CASE REPORT: We present a case of intracerebral haemorrhage after ChAdOx1-S vaccination. Middle-aged patient with no prior medical history was seen in the emergency room 16 days after the first dose of ChAdOx1-S vaccine with sudden onset left hemiplegia and severe holocranial oppressive headache. She did not receive heparin treatment in the previous 100 days. Blood test showed moderate thrombocytopenia and a right frontal lobar haemorrhage was seen on computed tomography scan, computed tomography venography was negative for thrombosis. The presence of antibodies against platelet factor 4 was confirmed. The patient's neurological condition progressively worsened. She developed a treatment resistant intracranial hypertension syndrome and she died three weeks later. CONCLUSIONS: TTS is a rare adverse effect of ChAdOx1-S vaccine, defined by the presence of thrombosis in uncommon locations. In our case we report an spontaneous intracerebral haemorrhage probable due to the thrombocytopenia related to probable TTS. It represents a rare clinical presentation of TTS.

TITLE: Hemorragia intracerebral fatal asociada al síndrome de trombosis con trombocitopenia tras la vacuna ChAdOx1-S.Introducción. La pandemia por COVID-19 ha tenido un impacto devastador en la salud, la sociedad y la economía en el mundo. Por ello, las vacunas contra el coronavirus del síndrome respiratorio agudo grave 2 (SARS-CoV-2) han surgido como medida importante para combatir la pandemia. ChAdOx1-S (Oxford-AstraZeneca) es una vacuna vectorizada por adenovirus que expresa la proteína de espiga del SARS-CoV-2. Se han notificado varios casos de trombosis y trombocitopenia inusuales tras la ChAdOx1-S que imitan la trombocitopenia autoinmune inducida por heparina. Esta situación se denomina síndrome de trombosis con trombocitopenia (STT), y se han descrito casos de hemorragia intracerebral secundaria. Caso clínico. Presentamos un caso de hemorragia intracerebral tras la vacunación con ChAdOx1-S. Una paciente de mediana edad sin antecedentes médicos de interés fue atendida en urgencias 16 días después de la primera dosis de ChAdOx1-S con una hemiplejía izquierda de inicio repentino y una cefalea opresiva holocraneal grave. No recibió heparina los 100 días anteriores. El análisis de sangre mostró trombocitopenia moderada y en la tomografía computarizada se observó una hemorragia lobar frontal derecha sin trombosis en la venografía por tomografía computarizada. Se confirmó la presencia de anticuerpos contra el factor 4 de las plaquetas en la sangre. La paciente presentó un síndrome de hipertensión intracraneal resistente al tratamiento y falleció tres semanas después. Conclusiones. El STT es un efecto adverso infrecuente de la vacuna ChAdOx1-S que se define por la presencia de trombosis en localizaciones infrecuentes. En nuestro caso, describimos una hemorragia intracerebral espontánea secundaria a la trombocitopenia desencadenada por el STT. Representa una presentación clínica poco frecuente del STT.

[Periodic plasmapheresis as maintenance treatment in relapsing-remitting multiple sclerosis, a new therapeutic line? A case report]. / Plasmaféresis periódica como tratamiento de mantenimiento en la esclerosis múltiple remitente-recurrente, ¿nueva línea terapéutica? A propósito de un caso.

INTRODUCTION: Relapsing-remitting multiple sclerosis (RRMS) treatment has significantly changed in recent years because of the discovery of new molecules that have shown efficacy as maintenance treatment. However, the classical treatment for acute attacks is based on corticosteroids administration, being the periodical plasmapheresis the alternative treatment in the case of refractory patients. We introduce a case of relapsing-remitting multiple sclerosis treated with a classical acute attacks therapy: plasmapheresis. CASE REPORT: The case of a 39-year-old patient who was diagnosed with relapsing-remitting multiple sclerosis, postpartum debut and aggresive course, who, after suboptimal response to disease modifying therapies (alemtuzumab and ocrelizumab), receives combination treatment with outpatient periodic plasmapheresis every 3 weeks as maintenance therapy. Good tolerance and response. Clinical stability with this treatment. She has not required new hospital admissions for acute attacks of multiple sclerosis from February 2020 to March 2021. CONCLUSION: Although more specific studies are needed, this case provides information on a potential new maintenance treatment for patients with relapsing-remitting multiple sclerosis refractory to disease-modifying drug therapies.

TITLE: Plasmaféresis periódica como tratamiento de mantenimiento en la esclerosis múltiple remitente-recurrente, ¿nueva línea terapéutica? A propósito de un caso.Introducción. El tratamiento de la esclerosis múltiple remitente-recurrente ha evolucionado significativamente en los últimos años con el descubrimiento de nuevas moléculas eficaces como tratamiento de mantenimiento. Por otro lado, el tratamiento de los brotes de esta enfermedad se basa clásicamente en corticoides, y en los casos refractarios a esta terapia se utiliza plasmaféresis. Presentamos un caso de esclerosis múltiple remitente-recurrente tratada periódicamente con una terapia que se ha utilizado clásicamente para los brotes: plasmaféresis. Caso clínico. Mujer de 39 años con esclerosis múltiple remitente-recurrente de inicio en el posparto, gran carga lesional y curso agresivo, en quien, ante una respuesta subóptima a terapias modificadoras de la enfermedad (alemtuzumab y ocrelizumab), se decide iniciar un tratamiento combinado junto con plasmaféresis periódicas ambulatorias cada tres semanas como tratamiento de mantenimiento. Se constata una buena tolerancia a esta terapia y evolución, y se produce estabilidad clínica. No ha requerido nuevos ingresos hospitalarios por brotes desde febrero de 2020 a marzo de 2021. Conclusión. Aunque es necesario que se realicen más estudios, este caso ofrece información sobre un potencial tratamiento de mantenimiento para pacientes con esclerosis múltiple remitente-recurrente refractaria a terapias con fármacos modificadores de la enfermedad.

Plasmaféresis periódica como tratamiento de mantenimiento en la esclerosis múltiple remitente-recurrente, ¿nueva línea terapéutica? A propósito de un caso / Periodic plasmapheresis as maintenance treatment in relapsing-remitting multiple sclerosis, a new therapeutic line? A case report

Introducción: El tratamiento de la esclerosis múltiple remitente-recurrente ha evolucionado significativamente en los últimos años con el descubrimiento de nuevas moléculas eficaces como tratamiento de mantenimiento. Por otro lado, el tratamiento de los brotes de esta enfermedad se basa clásicamente en corticoides, y en los casos refractarios a esta terapia se utiliza plasmaféresis. Presentamos un caso de esclerosis múltiple remitente-recurrente tratada periódicamente con una terapia que se ha utilizado clásicamente para los brotes: plasmaféresis. Caso clínico: Mujer de 39 años con esclerosis múltiple remitente-recurrente de inicio en el posparto, gran carga lesional y curso agresivo, en quien, ante una respuesta subóptima a terapias modificadoras de la enfermedad (alemtuzumab y ocrelizumab), se decide iniciar un tratamiento combinado junto con plasmaféresis periódicas ambulatorias cada tres semanas como tratamiento de mantenimiento. Se constata una buena tolerancia a esta terapia y evolución, y se produce estabilidad clínica. No ha requerido nuevos ingresos hospitalarios por brotes desde febrero de 2020 a marzo de 2021. Conclusión: Aunque es necesario que se realicen más estudios, este caso ofrece información sobre un potencial tratamiento de mantenimiento para pacientes con esclerosis múltiple remitente-recurrente refractaria a terapias con fármacos modificadores de la enfermedad.(AU)

Introduction: Relapsing-remitting multiple sclerosis (RRMS) treatment has significantly changed in recent years because of the discovery of new molecules that have shown efficacy as maintenance treatment. However, the classical treatment for acute attacks is based on corticosteroids administration, being the periodical plasmapheresis the alternative treatment in the case of refractory patients. We introduce a case of relapsing-remitting multiple sclerosis treated with a classical acute attacks therapy: plasmapheresis. Case report: The case of a 39-year-old patient who was diagnosed with relapsing-remitting multiple sclerosis, postpartum debut and aggresive course, who, after suboptimal response to disease modifying therapies (alemtuzumab and ocrelizumab), receives combination treatment with outpatient periodic plasmapheresis every 3 weeks as maintenance therapy. Good tolerance and response. Clinical stability with this treatment. She has not required new hospital admissions for acute attacks of multiple sclerosis from February 2020 to March 2021. Conclusion: Although more specific studies are needed, this case provides information on a potential new maintenance treatment for patients with relapsing-remitting multiple sclerosis refractory to disease-modifying drug therapies.(AU)

Status epiléptico refractario en enfermedad de Creutzfeldt-Jakob genética por mutación E200K / Refractory status epilepticus in genetic Creutzfeldt-Jakob disease with E200K mutation

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