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Bull Exp Biol Med ; 170(1): 58-63, 2020 Nov.
Artigo em Inglês | MEDLINE | ID: mdl-33237527

RESUMO

Mutations in pank2 gene encoding pantothenate kinase 2 determine a pantothenate kinase-associated neurodegeneration, a rare disorder characterized by iron deposition in the globus pallidus. To extend our previous work, we performed microinjections of a new pank2-specific morpholino to zebrafish embryos and thoroughly analyzed vasculature development. Vessels development was severely perturbed in the head, trunk, and tail, where blood accumulation was remarkable and associated with dilation of the posterior cardinal vein. This phenotype was specific as confirmed by p53 expression analysis and injection of the same morpholino in pank2-mutant embryos. We can conclude that pank2 gene is involved in vasculature development in zebrafish embryos. The comprehension of the underlining mechanisms could be of relevance for understanding of pantothenate kinase-associated neurodegeneration.


Assuntos
Vasos Sanguíneos/metabolismo , Coenzima A/farmacologia , Globo Pálido/metabolismo , Neurodegeneração Associada a Pantotenato-Quinase/prevenção & controle , Fosfotransferases (Aceptor do Grupo Álcool)/genética , Animais , Vasos Sanguíneos/crescimento & desenvolvimento , Vasos Sanguíneos/patologia , Modelos Animais de Doenças , Embrião não Mamífero , Regulação da Expressão Gênica no Desenvolvimento , Globo Pálido/irrigação sanguínea , Globo Pálido/efeitos dos fármacos , Globo Pálido/patologia , Cabeça/irrigação sanguínea , Cabeça/crescimento & desenvolvimento , Humanos , Morfolinos/administração & dosagem , Morfolinos/genética , Morfolinos/metabolismo , Neurodegeneração Associada a Pantotenato-Quinase/genética , Neurodegeneração Associada a Pantotenato-Quinase/metabolismo , Neurodegeneração Associada a Pantotenato-Quinase/patologia , Fosfotransferases (Aceptor do Grupo Álcool)/antagonistas & inibidores , Fosfotransferases (Aceptor do Grupo Álcool)/metabolismo , Cauda/irrigação sanguínea , Cauda/crescimento & desenvolvimento , Cauda/metabolismo , Tronco/irrigação sanguínea , Tronco/crescimento & desenvolvimento , Proteína Supressora de Tumor p53/genética , Proteína Supressora de Tumor p53/metabolismo , Peixe-Zebra
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