Manifestaciones neurológicas en pacientes pediátricos con síndrome urémico hemolítico / Neurological manifestations in pediatric patients with hemolytic uremic syndrome

[RESUMEN]. El síndrome urémico hemolítico (SUH) es una entidad endémica en nuestro país y constituye la primera causa de insuficiencia renal aguda en la edad pediátrica y la segunda de insuficiencia renal crónica. Se define por la aparición simultánea de anemia hemolítica microangiopática, trombocitopenia y daño parenquimatoso renal. Las manifestaciones iniciales incluyen insuficiencia renal aguda, hipertensión arterial y sintomatología neurológica hasta en un 30% de los casos aproximadamente. Dentro de las manifestaciones del sistema nervioso central se encuentran las convulsiones, irritabilidad, letargo, encefalopatía y coma. (1,2) Realizamos un estudio descriptivo, retrospectivo a partir de la revisión de historias clínicas de 53 pacientes menores de 16 años de edad, con diagnóstico de SUH derivados al servicio de pediatría, tanto cuidados intermedios como UTIP del Hospital El Cruce en el periodo de tiempo de enero del 2010 hasta septiembre del 2023 con el objetivo de describir la tasa de afectación neurológica y evaluar secuelas a largo plazo. Conclusiones: De los 53 niños con diagnóstico de SUH, 14 presentaron manifestaciones a nivel del SNC, es decir un 26% del total. Las manifestaciones que prevalecieron fueron las convulsiones y el estatus convulsivo. 3 de 14 pacientes permanecieron con secuelas neurológicas, los 11 restantes presentaron recuperación completa (89%). Si bien la afectación neurológica es menos común que la afectación renal, sigue siendo una causa de mortalidad aguda y discapacidad a largo plazo entre los pacientes con SUH.

[ABSTRACT]. Hemolytic uremic syndrome is an endemic entity in our country which establishes the main cause of acute kidney failure in children. It also represents the second cause of chronic kidney failure. Its main clinical manifestations are microangiopathic hemolytic anemia, thrombocytopenia and kidney injury. Early clinical manifestations are characterized by hypertension, acute kidney failure and neurological involvement in up to 30% of children with HUS. Seizures, irritability, lethargy, encephalopathy, and coma are the most common central nervous system manifestations. (1,2) We identified 53 children under the age of 16, between January 2010 and September 2023 with a confirmed diagnosis of SUH at El Cruce hospital . Patients came from intermediate care or had PICU admission. Our objective was to describe the neurological involvement rate in HUS and long term sequels. Of the 53 patients with HUS, 14 had central nervous system manifestations, which represents 26% of children with the diagnosis. Most frequent manifestations included seizures and convulsive status. 3 of 14 patients remained with neurological sequels, the last 11 showed total recovery. Even though Neurological involvement is less common than renal injury, it still represents one of the causes of acute mortality and long term disability in patients with HUS.

Avaliação e ensino de emoções com crianças e jovens adultos com autismo ou síndrome de down mediado pela família / Assessment and teaching of emotions with children and young adults with autism or down syndrome mediated by family / Evaluación y enseñanza de las emociones con niños y jóvenes con autismo o síndrome de down mediadas por la familia

Este estudo avaliou o reconhecimento (imitação, identidade e identificação) e a nomeação de estímulos emocionais de valência negativa (raiva e tristeza) e positiva (alegria e surpresa) em conjunto com a influência dos tipos de estímulos utilizados (social-feminino, social-masculino, familiar e emoji) em crianças e jovens adultos com autismo ou síndrome de Down, por meio de tarefas aplicadas pela família e mediadas por recursos tecnológicos durante a pandemia de covid-19. Participaram cinco crianças e dois jovens adultos com autismo e uma criança e dois jovens adultos com síndrome de Down. Foram implementadas tarefas de identidade, reconhecimento, nomeação e imitação, com estímulos faciais de função avaliativa (sem consequência diferencial) e de ensino (com consequência diferencial, uso de dicas e critério de aprendizagem), visando a emergência da nomeação emocional por meio do ensino das tarefas de reconhecimento. Os resultados da linha de base identificaram que, para os participantes que apresentaram menor tempo de resposta para o mesmo gênero, a diferença de tempo de resposta foi em média 57,28% menor. Em relação à valência emocional, 50% dos participantes apresentaram diferenças nos acertos, a depender da valência positiva e negativa, sendo que 66,66% apresentaram diferenças para o tempo de resposta a depender da valência emocional. Após o procedimento de ensino, os participantes mostraram maior número de acertos nas tarefas, independentemente do gênero de estímulo e valência emocional, criando ocasião para generalização da aprendizagem de reconhecimento e nomeação de emoções, além de consolidar a viabilidade de estratégias de ensino mediadas por recursos tecnológicos e aplicadas por familiares.(AU)

This study evaluated the recognition (imitation, identity, and identification) and naming of negative (anger and sadness) and positive (joy and surprise) emotional stimuli alongside the influence of the types of stimuli (social-female, social-male, family, and emoji) in children and young adults with autism and Down syndrome, via tasks applied by the family and mediated by technological resources, during the COVID-19 pandemic. Five children and two young adults with autism and one child and two young adults with Down syndrome participated. Identity, recognition, naming, and imitation tasks were planned and implemented using facial stimuli with evaluative (without differential consequence) and teaching (with differential consequence, tips, and learning criteria) functions, aiming at the emergence of emotional naming from the recognition teaching tasks. The baseline results showed that, for participants who had a shorter response time for the same gender, the response time difference was on average 57.28% lower. Regarding the emotional valence, 50% of the participants showed differences in the correct answers, depending on the positive and negative valence, and 66.66% showed differences in the response time depending on the emotional valence. After the teaching procedure, the participants showed a greater number of correct answers in the tasks, regardless of the stimulus type and emotional valence, creating an opportunity for generalizing learning of emotion recognition and naming, in addition to consolidating the feasibility of teaching strategies mediated by technological resources and applied by family members.(AU)

Este estudio evaluó el reconocimiento (imitación, identidad e identificación) y la denominación de estímulos emocionales negativos (enfado y tristeza) y positivos (alegría y sorpresa) y la influencia de los tipos de estímulos utilizados (social-femenino, social-masculino, familiar y emoji ) de niños y jóvenes con autismo o síndrome de Down, a través de tareas aplicadas por la familia, mediadas por recursos tecnológicos durante la pandemia de la covid-19. Participaron cinco niños y dos adultos jóvenes con autismo, y un niño y dos adultos jóvenes con síndrome de Down. Se planificaron e implementaron tareas de identidad, reconocimiento, nombramiento e imitación con estímulos faciales con función evaluativa (sin consecuencia diferencial) y enseñanza (con consecuencia diferencial, uso de ayudas y criterios de aprendizaje), buscando la emergencia del nombramiento emocional después de la enseñanza de tareas de reconocimiento. Los resultados de la línea de base identificaron que para los participantes que tenían un tiempo de respuesta más corto para el mismo género, la diferencia en el tiempo de respuesta fue un 57,28% menor. En cuanto a la valencia emocional, el 50% de los participantes mostraron diferencias en las respuestas correctas, en función de la valencia positiva y negativa, y el 66,66% tuvieron diferencias en el tiempo de respuesta, en función de la valencia emocional. Después del procedimiento de enseñanza, los participantes mostraron mayor número de aciertos en las tareas evaluadas, independientemente del tipo de estímulo o valencia emocional, lo que genera una oportunidad para la generalización del aprendizaje de reconocimiento y denominación de emociones, además de consolidar la viabilidad de estrategias de enseñanza mediadas por recursos tecnológicos y aplicadas por la familia.(AU)

Radicular symptoms associated with extrapedicular screw placement / Sintomas radiculares associados com a colocação extrapedicular de parafusos / Síntomas radiculares asociados a la colocación de tornillos extrapediculares

ABSTRACT: Objective: Transpedicular fixation has rapidly evolved over the last 100 years. A common complication is screw misplacement which can lead to neurological deficits, vascular damage, or organ perforation. We intend to assess the correlation between screw misplacement and radicular symptoms through the Gertzbein scale. Methods: We conducted an observational longitudinal retrospective study on patients who underwent free-hand lumbar instrumentation surgery with fluoroscopy assistance. The patients were evaluated with postoperative CT scans, and screw positions were classified with the Gertzbein scale. Results: The initial sample included 99 patients who underwent surgery. Of the 317 screws placed, 201 did not show cortical damage, 105 screws exhibited variable invasion, and 11 screws displayed severe invasion. 96.5% screws were placed in the safe zone, with 8.6% of patients (n=5.0) exhibiting transitory weakness. 3.47% of screws (n=11) with severe invasion were seen in 7 patients of which two patients suffered from motor deficient and persistent radicular pain. Conclusion: It is of the utmost importance to pay attention to the precise insertion of the screws to minimize the risk of radicular manifestations. We recommend performing control CT scans after the procedure to ensure the correct insertion of the screws, and in case of finding a screw in a no-safe zone or Getsbein 3 position, considering screw repositioning due to high-risk neurologic damage is highly encouraged. Level of Evidence II; Observational Retrospective Study.

RESUMO: Objetivo: A fixação transpedicular evoluiu rapidamente nos últimos 100 anos, porém o deslocamento do parafuso é uma complicação comum que pode resultar em déficits neurológicos ou danos vasculares. Pretendemos correlacionar o deslocamento do parafuso com sintomas radiculares usando a escala de Gertzbein. Métodos: Conduzimos um estudo retrospectivo longitudinal observacional em pacientes submetidos à cirurgia de instrumentação lombar à mão livre com assistência de fluoroscopia. Os pacientes foram avaliados com tomografia computadorizada pós-operatória e as posições dos parafusos foram classificadas com a escala de Gertzbein. Resultados: A amostra inicial incluiu 99 pacientes. Dos 317 parafusos colocados, 201 não mostraram danos corticais, 105 exibiram invasão variável e 11 invasão severa. 96,5% dos parafusos foram colocados na zona segura, com 8,6% dos pacientes apresentando fraqueza transitório. 3,47% dos parafusos com invasão severa foram observados em 7 pacientes, dos quais 2 sofreram de deficiência motora e dor radicular persistente. Conclusão: É crucial prestar atenção à inserção precisa dos parafusos para minimizar o risco de manifestações radiculares. Recomendamos tomografias de controle para garantir a correta inserção dos parafusos e, se necessário, reposicionamento devido ao alto risco de dano neurológico. Nível de Evidência II; Estudo Observacional Retrospectivo.

RESUMEN: Objetivo: La fijación transpedicular ha evolucionado en los últimos 100 años. Una complicación común es el desplazamiento de tornillos, causante de déficits neurológicos o daños vasculares. Buscamos correlacionar el desplazamiento con síntomas radiculares mediante la escala de Gertzbein. Métodos: Se realizó un estudio observacional longitudinal retrospectivo de pacientes sometidos a cirugía de instrumentación lumbar a mano alzada asistida por fluoroscopia. Los pacientes fueron evaluados con tomografía computarizada postoperatoria y las posiciones de los tornillos se clasificaron con la escala de Gertzbein. Resultados: La muestra inicial incluyó 99 pacientes. De los 317 tornillos colocados, 201 no mostraron daño cortical, 105 mostraron invasión variable y 11 mostraron invasión severa. El 96,5% de los tornillos se colocaron en la zona segura, y el 8,6% de los pacientes mostraron debilidad transitoria. Se observó un 3,47% de tornillos con invasión grave en 7 pacientes, 2 de los cuales sufrieron discapacidad motora y dolor radicular persistente. Conclusión: Es crucial prestar atención a la inserción precisa de los tornillos para minimizar el riesgo de manifestaciones radiculares. Recomendamos la realización de tomografias de control para asegurar la correcta inserción de los tornillos y, en caso necesario, su recolocación debido al elevado riesgo de daño neurológico. Nivel de Evidencia II; Estudio Observacional Retrospectivo.

Structural Brain Alterations in Individuals Post-COVID-19: A Systematic Review / Alteraciones Estructurales Cerebrales en Individuos Post COVID-19: Una Revisión Sistemática

SUMMARY: Although COVID-19 is primarily considered a respiratory pathology, it has been observed to impact other bodily systems, including the nervous system. While several studies have investigated anatomical changes in brain structures, such as volume or thickness post-COVID-19, there are no comprehensive reviews of these changes using imaging techniques for a holistic understanding. The aim of this study was to systematically analyze the literature on brain changes observed through neuroimaging after COVID-19. We conducted a systematic review according to PRISMA guidelines using Web of Science, Scopus, Medline, Pubmed, Sciencedirect, and LitCOVID. We selected studies that included adult patients during or after COVID-19 development, a control group or pre-infection images, and morphometric measurements using neuroimaging. We used the MSQ scale to extract information on sample characteristics, measured anatomical structures, imaging technique, main results, and methodological quality for each study. Out of 1126 identified articles, we included 19 in the review, encompassing 1155 cases and 1284 controls. The results of these studies indicated a lower volume of the olfactory bulb and variable increases or decreases in cortical and limbic structures' volumes and thicknesses. Studies suggest that brain changes occur post-COVID-19, primarily characterized by a smaller olfactory bulb. Additionally, there may be variations in cortical and limbic volumes and thicknesses due to inflammation or neuroplasticity, but these findings are not definitive. These differences may be attributed to methodological, geographical, and temporal variations between studies. Thus, additional studies are required to provide a more comprehensive and quantitative view of the evidence.

Aunque el COVID-19 se considera principalmente una patología respiratoria, se ha observado que afecta otros sistemas corporales, incluido el sistema nervioso. Si bien varios estudios han investigado los cambios anatómicos en las estructuras cerebrales, como el volumen o el grosor posteriores a la COVID-19, no hay revisiones exhaustivas de estos cambios que utilicen técnicas de imágenes para una comprensión holística. El objetivo de este estudio fue analizar sistemáticamente la literature sobre los cambios cerebrales observados a través de neuroimagen después de COVID-19. Realizamos una revisión sistemática de acuerdo con las pautas PRISMA utilizando Web of Science, Scopus, Medline, Pubmed, Sciencedirect y LitCOVID. Seleccionamos estudios que incluyeron pacientes adultos durante o después del desarrollo de COVID-19, un grupo de control o imágenes previas a la infección y mediciones morfométricas mediante neuroimagen. Utilizamos la escala MSQ para extraer información sobre las características de la muestra, las estructuras anatómicas medidas, la técnica de imagen, los principales resultados y la calidad metodológica de cada estudio. De 1126 artículos identificados, incluimos 19 en la revisión, que abarca 1155 casos y 1284 controles. Los resultados de estos estudios indicaron un menor volumen del bulbo olfatorio y aumentos o disminuciones variables en los volúmenes y espesores de las estructuras corticales y límbicas. Los estudios sugieren que los cambios cerebrales ocurren después del COVID-19, caracterizados principalmente por un bulbo olfatorio más pequeño. Además, pueden haber variaciones en los volúmenes y grosores corticales y límbicos debido a la inflamación o la neuroplasticidad, pero estos hallazgos no son definitivos. Estas diferencias pueden atribuirse a variaciones metodológicas, geográficas y temporales entre estudios. Por lo tanto, se requieren estudios adicionales para proporcionar una visión más completa y cuantitativa de la evidencia.

Encefalopatía de Hashimoto. Un diagnóstico por exclusión y revisión de la literatura a partir de un reporte de caso / Hashimoto Encephalopathy as Diagnosis by Exclusion Review of the Literature from a Case Report

La encefalopatía de Hashimoto es una entidad poco frecuente, con una amplia gama de manifestaciones neurológicas que incluyen déficits focales, alteraciones cognitivas, crisis convulsivas, trastorno del movimiento e incluso el coma. Con un curso de la enfermedad de subagudo a fluctuante. Afecta más a mujeres que a hombres, con edad de presentación alrededor de los 44 años, aunque se han reportado casos en la edad pediátrica. De etiología poco clara, se desarrolla en el contexto de la presencia de anticuerpos antitiroideos, independientemente de la función tiroidea. La presencia de estos anticuerpos, sumado a la exclusión de otras etiologías y la respuesta al manejo esteroide son claves para su diagnóstico. Presentamos un caso clínico de una mujer de 57 años de edad que evoluciona con psicosis, alteración del lenguaje, deterioro cognitivo, mioclonías y crisis convulsivas de 5 meses de evolución, quien se excluyó otras causas de demencia rápidamente progresiva con presencia de anticuerpos anti tiroglobulina de 83,6 UI/mL (V.R. < 100 UI/mL) normal y anti tiroperoxidasa en 217 UI/mL (V.R. < 100 UI/mL) elevado. Recibió valoración por el Servicio de Endocrinología, donde se detectó hipotiroidismo y se indicó manejo con levotiroxina sin mejoría del cuadro neurológico. Se indicó manejo esteroide con pulsos de metilprednisona a 500 mg/día por 5 días, con mejoría clínica y se concluyó por criterios de exclusión como una encefalopatía de Hashimoto(AU)

Hashimoto encephalopathy is a rare entity, with wide range of neurological manifestations including focal deficits, cognitive alterations, seizures, movement disorders, and even coma, with a subacute to fluctuating disease course. It affects more women than men, it has age of presentation around 44 years, although cases have been reported in the pediatric age. Its etiology is unclear, it develops in the presence of antithyroid antibodies, regardless of thyroid function. The presence of these antibodies, added to the exclusion of other etiologies and the response to steroid management are key to the diagnosis. We report a clinical case of a 57-year-old woman who evolved with psychosis, language impairment, cognitive impairment, myoclonus, and seizures of 5 month-duration. Other causes of rapidly progressive dementia with the presence of normal antithyroglobulin antibodies of 83.6 IU/mL (RV < 100 IU/mL) and elevated antithyroperoxidase 217 IU/mL (RV < 100 IU/mL) were excluded. She was evaluated in the Endocrinology Department that detected hypothyroidism and indicated management with levothyroxine with no improvement in the neurological condition. Steroid management with methylprednisone pulses at 500 mg/day for 5 days was indicated. Clinical improvement was observed and was concluded to be a Hashimoto encephalopathy by exclusion criteria(AU)

Disfagia orofaríngea neurogénica: caracterización clínica y percepción de síntomas en Antioquia, Colombia entre los años 2019 a 2021 / Neurogenic oropharyngeal dysphagia: clinical characterization and perception of symptoms in Antioquia, Colombia between the years 2019 to 2021

Introducción: la disfagia es un trastorno de la deglución, el cual es habitualmente desatendido por profesionales de la salud, en especial la disfagia orofaríngea neurogénica, que es capaz de producir varios síntomas, signos y complicaciones secundarias en los pacientes. Objetivo: realizar una caracterización clínica incluyendo percepción de síntomas de disfagia en pacientes con disfagia orofaríngea neurogénica de causas neurológicas y neuromusculares en Antioquia, Colombia entre los años 2019 y 2021. Metodología: estudio transversal realizado en 80 pacientes con disfagia orofaríngea neurogénica confirmada a través de la herramienta Eating Assessment Tool-10, evaluación clínica y/o resultados de video fluoroscopia de la deglución. Resultados: 71 pacientes presentaron causas neurológicas centrales. La enfermedad cerebrovascular y la enfermedad de Parkinson fueron las etiologías más frecuentes. Solo 18% de los pacientes con causas neurológicas y 33% con causas neuromusculares reportaron tolerancia a todas las consistencias de alimentos. Mediana de 16 puntos en cuanto a autopercepción de síntomas de disfagia mediante el instrumento Eating Assessment Tool-10, con puntuaciones más altas en pacientes con presencia de gastrostomía, antecedente de neumonía, odinofagia y alteración en la oclusión mandibular al examen físico. En los pacientes con causas neurológicas hubo mayor presencia de signos motores linguales y apraxias orofaciales. Conclusión: existen características clínicas como sensación de comida pegada, dificultad para tragar alimentos sólidos, tos y ahogo al tragar, que son útiles en el reconocimiento de casos de disfagia orofaríngea, y apoyan que esta genera más síntomas que signos al examen físico en pacientes con condiciones neurológicas y neuromusculares.

Introduction: dysphagia is a swallowing disorder that is usually neglected by health professionals, especially neurogenic oropharyngeal dysphagia, which can produce various symptoms, signs and secondary complications in patients. Objective: to perform a clinical characterization, including perception of dysphagia symptoms, in patients with neurogenic oropharyngeal dysphagia of neurological and neuromuscular causes in Antioquia, Colombia between 2019 and 2021. Methodology: cross-sectional study conducted in 80 patients with neurogenic oropharyngeal dysphagia confirmed through the Eating Assessment Tool-10, clinical assessment and/ or video fluoroscopy results of swallowing. Results: 71 patients presented central neurological causes. Cerebrovascular disease and Parkinson's disease were the most frequent etiologies. Only 18% of patients with neurological causes and 33% with neuromuscular causes reported tolerance to all food consistencies. Median of 16 points in terms of self-perception of dysphagia symptoms using the Eating Assessment Tool-10, with higher scores in patients with gastrostomy, a history of pneumonia, odynophagia, and abnormal mandibular occlusion on physical examination. In patients with neurological causes, there was a greater presence of lingual motor signs and orofacial apraxia. Conclusion: there are clinical characteristics such as a sensation of stuck food, difficulty swallowing solid foods, coughing, and choking when swallowing, which are useful in recognizing cases of oropharyngeal dysphagia, and support that this generates more symptoms than signs on physical examination in patients with neurological and neuromuscular conditions.

Diseño de un protocolo con validez ecológica para la detección temprana de riesgo neurológico en población pediátrica de la primera infancia / Design of a protocol with ecological validity for the early detection of neurological risk in the pediatric population of early childhood

Introducción. El desarrollo del ser humano está determinado por factores biológicos, ambientales y contextuales que determinan la adquisición de habilidades neurológicas, y que bajo situaciones patológicas aumentan el riesgo de alteraciones en el neurodesarrollo desde etapas tempranas. Objetivo. Diseñar un protocolo con validez ecológica para la detección temprana de riesgo neurológico en la primera infancia por parte de equipos interdisciplinarios de rehabilitación. Métodos. Se realizó un estudio mixto, retrospectivo, transversal y descriptivo con un diseño exploratorio secuencial (DESPLOX). En la fase cualitativa se conformaron dos grupos focales: uno con padres (n=8) y otro con profesionales (n=6), de los cuales se obtuvieron las categorías del protocolo. En la fase cuantitativa se revisaron sistemáticamente artículos científicos (n=30) para la construcción de las orientaciones de acción. Finalmente, el protocolo se validó mediante un panel de expertos empleando el coeficiente de V de Aiken. Resultados. En la fase cualitativa emergieron cuatro categorías: 1) detección temprana, 2) contextos del desarrollo, 3) plan de intervención y 4) calidad y humanización en la atención. En la fase cuantitativa se seleccionaron las orientaciones de acción ubicadas en los Q2 y Q3. Posteriormente se evidenció una validación del protocolo igual a X ̅ =0,98. Conclusiones. Un protocolo de neurorrehabilitación válido ecológicamente se caracteriza por reconocer las percepciones, vivencias y experiencias de familiares y profesionales; recoger evidencia científica confiable; aportar orientaciones y recomendaciones sistémicas para la atención de niñas y niños, y contener criterios de validación de contenido.

Introduction. The human being's development is determined by biological, environmental, and contextual factors that determine the acquisition of neurological skills and that, under pathological situations, increase the risk of alterations in neurodevelopment from early stages. Objective. Design a protocol with ecological validity for the early detection of neurological risk in early childhood by interdisciplinary rehabilitation teams. Methods. A mixed, retrospective, cross-sectional, and descriptive study was performed with Exploratory Sequential Designs (DEXPLOS). In the qualitative phase, two focus groups were formed: one with parents (n=8) and another with professionals (n=6), from which the protocol categories were obtained. In the quantitative phase, scientific articles (n=30) were systematically reviewed to construct the action guidelines. Finally, the protocol was validated by a panel of experts using Aiken's V coefficient. Results. In the qualitative phase, four categories emerged: 1) early detection, 2) development contexts, 3) intervention plan, and 4) quality and humanization of care. In the quantitative phase, the action orientations located in Q2 and Q2 were selected. Subsequently, a validation of the protocol equal to X ̅=0.98 was evidenced. Conclusions. An ecologically valid neuro-rehabilitation protocol is characterized by recognizing the perceptions, expe-riences, and experiences of relatives and professionals; collecting reliable scientific evidence; providing systemic guide-lines and recommendations for the care of girls and boys, and containing content validation criteria.

Rehabilitación neuropsicológica en personas con cáncer pediátrico / Neuropsychological rehabilitation in people with paediatric cancer

INTRODUCCIÓN El cáncer es la primera causa de muerte por enfermedad en la infancia y la adolescencia. En España, alrededor de 1 100 niños/as entre 0 y 14 años enferman de cáncer cada año. El porcentaje de supervivencia a los 5 años ha ido en aumento desde 1980, situándose por encima del 80% en la actualidad. El aumento de pacientes que superan la enfermedad hace necesario evaluar los efectos tardíos del tumor y del tratamiento recibido. En comparación con supervivientes de otro tipo de tumores, los diagnosticados en la infancia conllevan mayor riesgo de déficits neuropsicológicos que pueden afectar a la adaptación familiar, el ámbito escolar, su desarrollo psicosocial y su vida profesional. Más de un 40% de supervivientes de tumores cerebrales pediátricos muestran algún déficit neurocognitivo. Las terapias para el tratamiento del cáncer infanto-juvenil incluyen quimioterapia, radioterapia, cirugía, trasplante de progenitores hematopoyéticos o inmunoterapia, entre otras. Estos tratamientos, especialmente los que se utilizan para combatir los tumores del sistema nervioso central, provocan efectos secundarios, entre ellos alteraciones neuropsicológicas que pueden presentarse años después de los tratamientos recibidos. Algunos de los dominios cognitivos que pueden verse afectados son la inteligencia, capacidad de atención, velocidad de procesamiento de la información, memoria, funciones motoras, funciones ejecutivas, lenguaje, habilidades académicas, emociones y/o conducta. Por tanto, es necesario evaluar el estado de la función cognitiva durante el tratamiento y posteriormente, para poder aplicar intervenciones restauradoras o compensatorias que hayan demostrado su eficacia. La rehabilitación neuropsicológica abarca cualquier estrategia de intervención que tenga como objetivo permitir a los niños y a sus familiares reducir los déficits cognitivos, conductuales y emocionales, manejar estas dificultades y reducir su impacto en la vida diaria. Entre estas intervenciones, el entrenamiento neuropsicológico en tareas que rehabiliten los procesos cognitivos tiene como objetivo restaurar el correcto funcionamiento de dichos procesos o minimizar el deterioro producido. OBJETIVOS • Evaluar la efectividad y la seguridad de la rehabilitación neuropsicológica en personas tratadas o en tratamiento por cáncer pediátrico. • Determinar el coste-efectividad de la rehabilitación neuropsicológica en personas tratadas o en tratamiento por cáncer pediátrico. • Determinar el impacto presupuestario de la rehabilitación neuropsicológica en personas tratadas o en tratamiento por cáncer pediátrico. • Describir los aspectos éticos, legales, organizacionales, sociales, ambientales y de la perspectiva de los pacientes relacionados con el uso de la rehabilitación neuropsicológica en personas tratadas o en tratamiento por cáncer pediátrico. • Describir las necesidades de investigación futura sobre la rehabilitación neuropsicológica en personas tratadas o en tratamiento por cáncer pediátrico desde la perspectiva de pacientes, familiares/cuidadores, profesionales y gestores sanitarios. MÉTODO Para los apartados de efectividad/seguridad y coste-efectividad, se realizó una revisión sistemática de ensayos controlados aleatorizados y evaluaciones económicas, respectivamente, en las bases de datos MEDLINE, EMBASE, CINAHL y PsycINFO. Se incluyeron intervenciones no farmacológicas que evaluaran procesos neurocognitivos, función ejecutiva/conducta evaluada por padres y profesores, sintomatolgía psicológica, calidad de vida relacionada con la salud o rendimiento académico. Se realizó un meta-análisis de resultados cuando hubo datos disponibles. Para llevar a cabo la evaluación económica se realizó un estudio de costes desde la perspectiva del sistema sanitario y con el horizonte temporal de 1 año. Además, se analizó el impacto presupuestario que tendría la implementación de la intervención para el sistema sanitario a los 5 años. Para evaluar los aspectos éticos, legales, organizacionales, sociales, ambientales y de la perspectiva de los pacientes, se realizó una revisión sistemática de estudios cualitativos o mixtos en las bases MEDLINE, EMBASE. RESULTADOS Efectividad/seguridad Se incluyeron 11 estudios (n total = 703). El único que aplicó neurofeedback no obtuvo beneficios significativos de la intervención. Los restantes aplicaron exclusivamente un programa de entrenamiento cognitivo salvo en un caso, que también trabajó aspectos psicosociales en una intervención grupal con padres, madres y niños/as. Entre los que aplicaron programas de entrenamiento cognitivo, uno no encontró diferencias significativas en calidad de vida relacionada con la salud. Un estudio con niños hospitalizados obtuvo un efecto significativo de la intervención en independencia funcional y fatiga (en ambos casos muy baja calidad de la evidencia ⨁◯◯◯). La función ejecutiva/conducta reportada por padres/profesores mejoró significativamente tras la intervención (6 estudios; g = -0.34, IC95%: -0.61, -0.06; muy baja calidad ⨁◯◯◯), pero no hubo diferencias significativas en el seguimiento. No hubo diferencias significativas en lectura y matemáticas (3 estudios en cada caso, baja calidad ⨁⨁◯◯). Un estudio con un programa específico de lectura y seguimiento a 5 años no obtuvo diferencias significativas. No hubo diferencias significativas en atención/memoria verbal inmediata (4 estudios, baja calidad ⨁⨁◯◯) y de trabajo (6 estudios, baja calidad ⨁⨁◯◯), pero sí en memoria visoespacial inmediata (2 estudios g = 0.96, IC95%: 0.48, 1.95; baja calidad ⨁⨁◯◯) y de trabajo (3 estudios g = 0.76, IC95%: 0.38, 1.13; baja calidad ⨁⨁◯◯), y en velocidad de procesamiento (3 estudios g = -0.31, IC95%: -0.56, -0.05; baja calidad ⨁⨁◯◯). Estos resultados positivos están influenciados principalmente por un estudio. No se observaron efectos adversos en los artículos que informan de ellos. Coste-efectividad No se identificó evidencia sobre el coste-efectividad de la rehabilitación neuropsicológica en pacientes oncológicos pediátricos. La incertidumbre sobre la validez y consistencia de los resultados de efectividad no permitieron abordar un análisis de coste-efectividad "de novo". Estudio de costes El estudio de costes en el contexto de España, basado en una intervención de rehabilitación cognitiva ofrecida por una asociación de pacientes, estimó el coste por paciente/familia en 687 €. Impacto presupuestario El impacto presupuestario a los 5 años de la implementación de la intervención para los pacientes oncológicos de 0 a 14 años en España sería entre 700 000 y 1 500 000 €, dependiendo del número de sesiones ofrecidas. Aspectos medioambientales, éticos, de pacientes, sociales, legales y organizacionales Se han identificado los siguientes facilitadores de la aceptación y adherencia a los programas de reabilitación neuropsicológica: evaluación en el momento del alta, cuyos resultados sean compartidos con todos los agentes implicados; información personalizada clara y precisa sobre cómo realizar las pruebas de seguimiento, actuación coordinada entre profesionales sanitarios, padres y profesores; e intervenciones psicosociales. Entre las barreras se encuentran: dificultades logísticas y organizativas, falta de comprensión de las necesidades de la población de supervivientes de cáncer, pobre comunicación y coordinación entre los distintos organismos implicados, o barreras culturales o sociales que dificulten el acceso de un superviviente de cáncer a los programas de rehabilitación neuropsicológica. CONCLUSIONES • La calidad de la evidencia sobre rehabilitación neuropsicológica en población pediátrica tratada de cáncer está focalizada en el entrenamiento cognitivo y es de baja calidad, con pocos estudios y un tamaño muestral pequeño para cada variable evaluada, entre otras limitaciones metodológicas. • Solo un estudio evaluó la aplicación de neurofeedback, sin obtener beneficios significativos. • La evidencia disponible no permite afirmar que el entrenamiento cognitivo mejore la competencia en lectura y matemáticas, la sintomatología psicológica o la calidad de vida relacionada con la salud. • El entrenamiento cognitivo podría producir una mejoría de pequeña intensidad en la función ejecutiva/conducta percibida por los padres al final del tratamiento, aunque los resultados disponibles en el seguimiento (3-6 meses) no fueron significativos. • Un programa computerizado de auto-aplicación en el domicilio podría producir beneficios de intensidad moderada-fuerte en atención sostenida, velocidad de procesamiento, y memoria visoespacial (tanto inmediata como de trabajo). • No existe evidencia de que estos programas conlleven un riesgo de efectos adversos de carácter emocional o conductual. • No se identificó evidencia sobre el coste-efectividad de la rehabilitación neuropsicológica en pacientes oncológicos pediátricos. • El coste de la intervención por paciente/familia se estimó en 687 € y depende sobre todo del número de sesiones ofrecidas a cada paciente y/o su familia. • A los 5 años, el impacto presupuestario de la implementación de la intervención para todos los pacientes oncológicos entre 0 y 14 años en España sería entre 700 000 € y 1 525 000 €. RECOMENDACIONES Debido a la baja calidad de la evidencia disponible actualmente no es posible recomendar el entrenamiento cognitivo para la restauración de la función cognitiva y la promoción de la adaptación familiar, social y escolar de pacientes menores de edad tratados de cáncer.

INTRODUCTION Cancer is the leading cause of death by disease in childhood and adolescence. Every year, approximately 1100 children between the ages of 0 and 14 are diagnosed with cancer in Spain. Since 1980, the percentage of children who survive to the age of five has increased, and it now exceeds 80%. The increasing number of patients who survive the disease necessitates assessing the long-term effects of the tumor and the treatment received. When compared to survivors of other types of tumors, those diagnosed in infancy are more likely to experience neuropsychological deficits that could affect family adaptation, academic environment, psychosocial development, and professional life. More than 40% of pediatric brain tumor survivors have some form of neurocognitive deficit. Treatment options for pediatric cancer include chemotherapy, radiation therapy, surgery, hematopoietic stem cell transplantation, and immunotherapy, among others. These treatments, particularly those used to treat central nervous system tumors, have unintended consequences, including neuropsychological changes that can manifest years after the treatments are administered. Some of the cognitive domains that may be affected are intelligence, attention capacity, information processing speed, memory, motor functions, executive functions, language, academic abilities, emotions, and behavior. Therefore, it is necessary to evaluate the state of cognitive function during treatment and afterwards, in order to apply restoring or compensatory interventions that have proven their effectiveness. Neuropsychological rehabilitation encompasses any intervention strategy aimed at allowing children and their families to reduce cognitive, behavioral, and emotional deficits, manage these difficulties, and reduce their impact on daily life. Among these interventions, neuropsychological training in tasks that rehabilitate cognitive processes aims to restore proper functioning of these processes or minimize the deterioration produced. OBJECTIVES • Evaluate the efficacy and safety of neuropsychological rehabilitation in children treated for or undergoing treatment for pediatric cancer. • Determine the cost-effectiveness of neuropsychological rehabilitation in children treated for or undergoing treatment for pediatric cancer. • Determine the pre-budgetary impact of neuropsychological rehabilitation in children treated for or undergoing treatment for pediatric cancer. • Describe the ethical, legal, organizational, social, and environmental aspects, as well as patient perspectives, associated with the use of neuropsychological rehabilitation in children treated for or undergoing treatment for pediatric cancer. • Describe the future research needs for neuropsychological rehabilitation in children treated for or undergoing treatment for pediatric cancer from the viewpoints of patients, family members/caregivers, medical professionals, and facility managers. METHODS For the effectiveness/security and cost-effectiveness sections, a systematic review of randomized controlled trials and economic evaluations, respectively, was conducted in the databases MEDLINE, EMBASE, CINAHL, and PsycINFO. Non-pharmacological interventions that evaluate neurocognitive processes, executive function/conduct as evaluated by parents and teachers, psychiatric symptoms, health-related quality of life, or academic performance were included. When data was available, a meta-analysis of the results was performed. To carry out the economic evaluation, a study of costs was carried out from the perspective of the health system and with a time horizon of 1 year. In addition, the budgetary impact that the implementation of the intervention would have for the health system at 5 years was analyzed.d. To assess the economic, legal, organizational, social, and environmental aspects as well as the patients' perspectives, a systematic review of qualitative or mixed studies in the databases MEDLINE and EMBASE was conducted. RESULTS Effectiveness/safety A total of 11 studies were included (n = 703). The one study that used neurofeedback failed to see any appreciable benefits from the intervention. The rest exclusively applied a cognitive training program except in one case, which also worked on psychosocial aspects in a group intervention with parents and children. Among those who used cognitive training programs, one found no significant differences in life quality related to health. A study involving hospitalized children found a significant impact of intervention on functional independence and fatigue (in both cases, the quality of the evidence was very poor ⨁◯◯◯). Parents' and professors' reports of executive and conductive function improved significantly after intervention (6 studies; g = -0.34, IC95%: - 0.61, -0.06; very poor quality ⨁◯◯◯), but there were no significant differences in follow-up. There were no significant differences in reading comprehension or mathematics (3 low-quality studies in each case ⨁⨁◯ ◯). A study that used a specific program of reading and monitoring for five years did not find significant differences. There were no significant differences in immediate attention/memory verbal (4 studies, poor quality) or work (6 studies, poor quality ⨁⨁◯◯), but there were in immediate visuospatial memory (2 studies, g = 0.96, IC95%: 0.48, 1.95; poor quality ⨁⨁◯◯) and work (3 studies, g = 0.76, IC95%: 0.38, 1.13; poor quality ⨁⨁◯◯). These positive outcomes are primarily influenced by one study. In the articles reporting them, no adverse effects were reported. Cost-effectiveness No evidence on the cost-effectiveness of neuropsychological rehabilitation in pediatric cancer patients was identified. The uncertainty about the validity and consistency of the effectiveness results did not allow us to undertake a "de novo" cost-effectiveness analysis. Cost study The cost study in the Spanish context, based on a cognitive rehabilitation intervention offered by a patient association, estimated the cost per patient/family at €687. Budget impact The budgetary impact after 5 years of the implementation of the intervention for cancer patients from 0 to 14 years of age in Spain would be between €700 000 and €1 500 000, depending on the number of sessions offered. Ethical, legal, organizational, social, environmental factors and patient's perspective The following facilitators of acceptance and adherence to neuropsycholigical rehabilitation were identified: evaluation at the time of discharge, the results of which are shared with all the agents involved; clear and precise personalized information on how to carry out follow-up tests, coordinated action between health professionals, parents and teachers; psychosocial interventions. Among the barriers are: logistical and organizational difficulties, lack of understanding of the needs of the population of cancer survivors, poor communication and coordination between the different organizations involved, or cultural or social barriers that make it difficult for a cancer survivor to access to rehabilitation programs. CONCLUSIONS • The quality of the research on the effectiveness of neuropsychological rehabilitation in pediatric cancer patients is poor-quality and focused on cognitive training, with few studies and a small sample size for each variable evaluated, among other methodological limitations. • Only one study examined neurofeedback, with no significant benefits. • There is no evidence to back up the claim that neurocognitive training improves reading and math skills, psychological symptoms, or health-related quality of life. • Cognitive training may result in a minor improvement in executive/conductive function as perceived by parents at the end of the treatment, but the results available during the follow-up period (between 3-6 months) were not statistically significant. • A computerized self-guided program at home can provide moderate-to-high benefits in terms of attention, processing speed, and visual spatial memory (both immediate and long term). • There is no evidence that these programs may have negative emotional or behavioral consequences. • The cost-effectiveness of these interventions has yet to be determined. Future studies should consider health-related quality of life or academic performance in economic evaluations. • There is no evidence of cost-effectiveness of neuropsychological rehabilitation in pediatric oncology patients. • The cost of the intervention per patient/family was estimated at €687 and depends above all on the number of sessions offered to each patient and/or their family. • At 5 years, the budgetary impact of implementing the intervention for all cancer patients between 0 and 14 years of age in Spain would be between €700 000 and €1 525 000. RECOMMENDATIONS With the available evidence, it is not possible to recommend neuropsychological training for cognitive rehabilitation in pediatric cancer.